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Enregistrement W119523980 · doi:10.1177/120347541201600507

Erythropoietic Protoporphyria: Spectrum of Three Cases

2012· article· en· W119523980 sur OpenAlexaff
Janie Bertrand, Joe T.R. Clarke, Dominique Hanna

Notice bibliographique

RevueJournal of Cutaneous Medicine and Surgery · 2012
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiquePorphyrin Metabolism and Disorders
Établissements canadiensUniversité de Sherbrooke
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésErythropoietic protoporphyriaMedicineDermatologyProtoporphyrin

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: Erythropoietic protoporphyria is a rare photodermatosis of childhood, and the diagnosis can be delayed. A deficient ferrochelatase enzyme leads to accumulation of protoporphyrins in the dermis, causing phototoxic burning. Objective: To report three cases with great variability in severity of symptoms and age at diagnosis. We discuss clinical and biochemical findings, mutation analysis, and therapeutic options. Methods: We report three cases with different degrees of photosensitivity, laboratory results, psychosocial impact, and preventive and therapeutic treatments. Results: The diagnosis of erythropoietic protoporphyria was confirmed by both typical elevation of plasma porphyrins and the discovery of a mutated FECH gene. Conclusion: Erythropoietic protoporphyria should be suspected in any cases of childhood photosensitivity. Systemic complications are unusual. Mutation analysis confirms the diagnosis. Photoprotection is the cornerstone of treatment. Renseignements de base: La protoporphyrie érythropoïétique est une photodermatose infantile rare, et le diagnostic peut être retardé. Une déficience de l'enzyme ferrochélatase produit une accumulation de protoporphyrines dans le derme ce qui provoque une réaction phototoxique. Objectif: Présenter trois cas qui illustrent une grande variabilité de la gravité des symptômes et de l'âge au moment du diagnostic. Nous discutons des résultats cliniques et biochimiques, de l'analyse des mutations, et des options thérapeutiques. Méthodes: Nous exposons trois cas qui présentent différents degrés de photosensibilité, les résultats d'examen de laboratoire, l'impact psychosocial, et les traitements préventifs et thérapeutiques. Résultats: Le diagnostic de la protoporphyrie érythropoïétique a été confirmé à la fois par l'élévation caractéristique des porphyrines plasmatiques et par la mise en évidence d'une mutation du gène FECH. Conclusion: La protoporphyrie érythropoïétique doit être soupçonnée dans tous les cas de photosensibilité infantile. Les complications systémiques sont inhabituelles. L'analyse des mutations confirme le diagnostic. La photoprotection est la pierre angulaire du traitement.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,540
Score d'incertitude au seuil0,336

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,022
Tête enseignante GPT0,262
Écart entre enseignants0,240 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2012
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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