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Enregistrement W1585771370 · doi:10.1111/cge.12526

Characterization of a novel founder <i><scp>MSH6</scp></i> mutation causing Lynch syndrome in the French Canadian population

2014· article· en· W1585771370 sur OpenAlexafffundabout
Ester Castellsagué, J. Liu, Alexandra Volenik, Sylvie Giroux, R. Gagné, Bruno Maranda, A. Roussel‐Jobin, Jean Latreille, Rachel Laframboise, Laura Palma, Lidia Kasprzak, Victoria Marcus, Magali Bréguet, Serge Nolet, Zaki El-Haffaf, Karlene Australie, Adrian Gologan, Olga Aleynikova, K. Oros‐Klein, Celia M.T. Greenwood, Anne‐Marie Mes‐Masson, Diane Provencher, Marc Tischkowitz, George Chong, François Rousseau, William D. Foulkes

Notice bibliographique

RevueClinical Genetics · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueGenetic factors in colorectal cancer
Établissements canadiensMcGill University Health CentreCentre de Santé et de Services Sociaux de ChicoutimiUniversité de MontréalUniversité LavalCentre hospitalier de l'Université LavalCentre Hospitalier de l’Université de MontréalMcGill UniversityThe Quebec Population Health Research NetworkUniversité de SherbrookeUniversité du Québec à MontréalJewish General Hospital
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health Research
Mots-clésFounder effectLynch syndromeGeneticsMutationMSH6BiologyPopulationMedicineHaplotypeGeneAlleleDNA mismatch repairDNA repairGermline mutation

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

We identified an MSH6 mutation (c.10C>T, p.Gln4*) causing Lynch syndrome (LS) in 11 French Canadian (FC) families from the Canadian province of Quebec. We aimed to investigate the molecular and clinical implications of this mutation among FC carriers and to assess its putative founder origin. We studied 11 probands and 27 family members. Additionally 6433 newborns, 187 colorectal cancer (CRC) cases, 381 endometrial cancer (EC) cases and 179 additional controls, all of them from Quebec, were used. Found in approximately 1 of 400 newborns, the mutation is one of the most common LS mutations described. We have found that this mutation confers a greater risk for EC than for CRC, both in the 11 studied families and in the unselected cases: EC [odds ratio (OR) = 7.5, p < 0.0001] and CRC (OR = 2.2, p = 0.46). Haplotype analyses showed that the mutation arose in a common ancestor, probably around 430-656 years ago, coinciding with the arrival of the first French settlers. Application of the results of this study could significantly improve the molecular testing and clinical management of LS families in Quebec.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,041
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,061
Tête enseignante GPT0,338
Écart entre enseignants0,277 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations22
Publié2014
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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