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Enregistrement W165381215 · doi:10.1161/circ.116.suppl_16.ii_54-b

Abstract 357: Novel Gain of Function SCN5A Mutation Causes Familial Atrial Fibrillation

2007· article· en· W165381215 sur OpenAlexaff
Julie Rutberg, Hai Huang, Robert Lemery, Anthony Tang, David H. Birnie, Martin Green, B-Khanh Lam, Robert Roberts, Mohamed Chahine, Michael H. Gollob

Notice bibliographique

RevueCirculation · 2007
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCardiac electrophysiology and arrhythmias
Établissements canadiensUniversité LavalUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineInternal medicineCardiologyAtrial fibrillationProbandMissense mutationFlecainidePalpitationsBrugada syndromeMutationGeneticsGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background : Few genetic etiologies are known for familial or sporadic cases of atrial fibrillation, which is the most common arrhythmia in older adults. We report a mother and son, both with atrial fibrillation, who were found to have a novel mutation in the sodium channel gene, SCN5A. Case History: The proband, a 50 year old male, first developed paroxysmal atrial fibrillation following orthopedic surgery. At age 57, he presented with increasing fatigue and shortness of breath and was found to have chronic atrial fibrillaion. Cardiac testing found no evidence of ischemia, normal left ventricular function and mild left atrial dilation. His mother had paroxysmal atrial fibrillation, diagnosed at age 63, and a history of well-controlled hypertension and palpitations. Her atrial fibrillation was initially controlled by sotalol, but worsening symptoms led to a change to amiodarone at age 83. Her echo showed mild biatrial enlargement. ECGs for the proband and his mother have never demonstrated conduction system disease, long QT, or a Brugada pattern. Methods and Results: Genomic DNA isolated from blood lymphocytes was screened using direct sequencing techniques. Genes previously reported to be associated with atrial fibrillation, KCNA5, GJA5 and KCNQ1, were screened and no mutations were found. In the sodium channel gene, SCN5A, a novel missense mutation was identified (c. 1493K>R) in both the proband and his mother, but not in an unaffected sibling or in the proband’s 2 asymptomatic offspring. The mutation is in a highly conserved lysine residue in the voltage-gated sodium channel gene family. Functional studies recorded macroscopic sodium currents from tsA201 cells expressing both the wild-type (Nav1.5/WT) and mutant channel (Nav1.5/K1493R). The mutant channel exhibited fast activation and inactivation kinetics and an increase in current density. No effect on steady-state activation and inactivation were observed, however, current deactivation was faster in mutant Nav1.5/K1493R as compared to the WT channels. Conclusions: This is the first report of an inherited SCN5A mutation in familial atrial fibrillation. Functional studies suggest a ’gain-of-function’ effect of the identified Nav1.5/K1493R mutation.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,004
Score d'incertitude au seuil0,012

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,019
Tête enseignante GPT0,277
Écart entre enseignants0,258 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2007
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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