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Enregistrement W1844528855 · doi:10.1111/cge.12460

Predictive genetic testing for adult‐onset disorders in minors: a critical analysis of the arguments for and against the 2013 <scp>ACMG</scp> guidelines

2014· review· en· W1844528855 sur OpenAlexafffund
James A. Anderson, Robin Z. Hayeems, Cheryl Shuman, Michael J. Szego, Nasim Monfared, Sarah Bowdin, Randi Zlotnik Shaul, M. Stephen Meyn

Notice bibliographique

RevueClinical Genetics · 2014
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueBRCA gene mutations in cancer
Établissements canadiensSt Joseph's Health CentreInstitute for Clinical Evaluative SciencesUniversity of TorontoSickKids FoundationHolland Bloorview Kids Rehabilitation HospitalHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesMcLaughlin Centre, University of Toronto
Mots-clésCLARITYContext (archaeology)Predictive testingGenetic testingMedical geneticsExome sequencingBest interestsPsychologyMedicineGeneticsMutationBiologyPolitical scienceLaw

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The publication of the ACMG recommendations has reignited the debate over predictive testing for adult-onset disorders in minors. Response has been polarized. With this in mind, we review and critically analyze this debate. First, we identify long-standing inconsistencies between consensus guidelines and clinical practice regarding risk assessment for adult-onset genetic disorders in children using family history and molecular analysis. Second, we discuss the disparate assumptions regarding the nature of whole genome and exome sequencing underlying arguments of both supporters and critics, and the role these assumptions play in the arguments for and against reporting. Third, we suggest that implicit differences regarding the definition of best interests of the child underlie disparate conclusions as to the best interests of children in this context. We conclude by calling for clarity and consensus concerning the central foci of this debate.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,020
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche, Méta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,958
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,020
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,085
Tête enseignante GPT0,437
Écart entre enseignants0,353 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations47
Publié2014
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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