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Enregistrement W1864618048 · doi:10.1089/thy.2013.0540

A Novel Mutation in the <i>Albumin</i> Gene (R218S) Causing Familial Dysalbuminemic Hyperthyroxinemia in a Family of Bangladeshi Extraction

2014· article· en· W1864618048 sur OpenAlexaffabout
Solomon Maximo Greenberg, Alfonso Massimiliano Ferrara, Everton S. Nicholas, Alexandra M. Dumitrescu, Vivian Cody, Roy E. Weiss, Samuel Refetoff

Notice bibliographique

RevueThyroid · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueThyroid Disorders and Treatments
Établissements canadiensToronto East General HospitalNorth York General Hospital
Organismes subventionnairesNational Center for Advancing Translational SciencesNational Center for Research ResourcesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesNational Institutes of Health
Mots-clésMutationExtraction (chemistry)GeneticsGeneMedicineAlbuminInternal medicineBiologyChemistryChromatography

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Familial dysalbuminemic hyperthyroxinemia (FDH) is a common cause of euthyroid hyperthyroxinemia. Clinical recognition of FDH is crucial for preventing unnecessary therapy in clinically euthyroid patients with abnormal thyroid function tests. Our goal was to identify the cause of abnormal serum tests of thyroid function in a Canadian family of Bangladeshi extraction. PATIENTS: The proposita was found to have elevated free thyroxine (fT4) and free triiodothyronine (fT3) with nonsuppressed thyrotropin (TSH) on screening blood work. After detailed studies excluding hyperthyroidism and resistance to thyroid hormone, blood was obtained from all members of her immediate family for further investigation. METHODS: We conducted laboratory analyses and sequencing of candidate genes. RESULTS: Two members of this family have FDH, caused by a not previously identified mutation in the albumin gene. This mutation, located in exon 7 of the gene (652A>C), produces a single amino acid substitution in the protein molecule (R218S). The mutant albumin is associated with a ninefold increase in serum total T4 and a twofold increase in serum total reverse T3 compared to patients with normal albumin. Modeling data for the R218S variant are compatible with the increased binding affinity of this variant albumin for T4. CONCLUSIONS: The R218S substitution reported here causes FDH that, in terms of the magnitude of serum iodothyronine elevation, is intermediate to the two previously reported mutations at codon 218 FDH: R218H being more mild and R218P more severe.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,925
Score d'incertitude au seuil0,645

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,267
Écart entre enseignants0,250 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations29
Publié2014
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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