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Enregistrement W1907156345 · doi:10.1111/j.1365-2516.2011.02591.x

Factor X deficiency and intracranial bleeding: who is at risk?

2011· article· en· W1907156345 sur OpenAlexaff
R. Rauch, Monika Girisch, G. Wiegand, Winnie Schroeder, Michael Hofbeck, Eva Welisch, K. Wulff

Notice bibliographique

RevueHaemophilia · 2011
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueHemophilia Treatment and Research
Établissements canadiensWestern University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineIntracranial haemorrhagePartial thromboplastin timePediatricsCoagulationCompound heterozygosityCoagulopathyGastroenterologyInternal medicineMutationGeneComplicationGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Very few mutations of the gene encoding for coagulation factor X (FX) have been found associated with intracranial haemorrhage (ICH) due to FX deficiency (FXD). No guidelines exist as to when prophylaxis in FXD should be started and how patients at risk for ICH can be identified. We report on a novel mutation causative for ICH in a family of Iranian origin and provide a summary of all published mutations in the FX gene related to ICH. The index patient is an infant with umbilical bleeding requiring blood transfusion in the postnatal period. The international normalized ratio (6.01) and activated partial thromboplastin time (117 s) were prolonged. Coagulation factor analysis was normal except for FX activity (<1%). At 4 months, the child suffered a spontaneous severe intracranial haemorrhage. The child was the product of a consanguineous union. Four of five available family members from three generations displayed minor bleeding symptoms and mildly reduced FX. Sequencing of FX gene demonstrated homozygosity for a novel duplication A (c.1402_1403dupA)* in exon 8 and heterozygosity in four family members. We compare this case to all 15 patients with FXD and ICH and their 11 known mutations described so far. This case illustrates a pattern of FXD (a male neonate with umbilical or gastrointestinal bleeding, very low FX:C (<1%) and an underlying homozygous genotype) who may be at high risk for ICH. In these cases, we recommend to start early prophylactic substitution of FX to prevent a possible life-threatening haemorrhage.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,033
Score d'incertitude au seuil0,998

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,060
Tête enseignante GPT0,296
Écart entre enseignants0,236 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations14
Publié2011
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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