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Enregistrement W1967305517 · doi:10.1515/cclm.2009.010

A novel large deletion and three polymorphisms in the FECH gene associated with erythropoietic protoporphyria

2008· article· en· W1967305517 sur OpenAlexaff
Chumei Li, Elena Di Pierro, Valentina Brancaleoni, Maria Domenica Cappellini, David P. Steensma

Notice bibliographique

RevueClinical Chemistry and Laboratory Medicine (CCLM) · 2008
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiquePorphyrin Metabolism and Disorders
Établissements canadiensMcMaster University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésErythropoietic protoporphyriaFerrochelataseGeneticsHaplotypeAlleleBiologyGenePhenotypeMutationProtoporphyrinHemeEnzyme

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Erythropoietic protoporphyria (EPP) is known to be inherited in both autosomal dominant and recessive manners. A deleterious mutation in conjunction with a polymorphic wild type allele underlies the molecular basis of the dominant type. METHODS: We report a patient with EPP who was found to have a novel large deletion [c.1-9628_67+2871del12566 bp] and three polymorphisms [c.1-251A>G, c.68-23C>T and c.315-48T>C] in trans to the deletion in his ferrochelatase (FECH) gene. RESULTS: The combination of the deletion and the polymorphisms reduced his FECH activity level to 20% of control. CONCLUSIONS: It is conceivable that a homozygous state for this polymorphic haplotype might be sufficient to produce clinical phenotype of EPP. The boundary between autosomal dominant and autosomal recessive inheritance may not always be distinct.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,489
Score d'incertitude au seuil0,607

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,024
Tête enseignante GPT0,287
Écart entre enseignants0,263 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations9
Publié2008
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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