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Enregistrement W1969164058 · doi:10.1002/ajmg.a.20588

Large deletion of the <i>GJB6</i> gene in deaf patients heterozygous for the <i>GJB2</i> gene mutation: Genotypic and phenotypic analysis

2004· article· en· W1969164058 sur OpenAlexaff
Delphine Feldmann, Françoise Denoyelle, Pierre Chauvin, Eréa‐Noël Garabédian, Rémy Couderc, Sylvie Odent, Alain Joannard, S. Schmerber, Bruno Delobel, Jacques Leman, Hubert Journel, Hélène Catros, Cédric Le Maréchal, Hélène Dollfus, Marie‐Madeleine Eliot, Jean‐Pierre Delaunoy, Albert David, C. Calais, Valérie Drouin‐Garraud, Marie-Françoise Obstoy, D. Bouccara, Olivier Sterkers, Patrice Tran Ba Huy, Cyril Goizet, F Duriez, Florence Fellmann, J Hélias, Jacqueline Vigneron, Bétina Montaut, Patricia Lewin, Christine Petit, Sandrine Marlin

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics Part A · 2004
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueHearing, Cochlea, Tinnitus, Genetics
Établissements canadiensHotel Dieu Hospital
Organismes subventionnairesFondation pour la Recherche MédicaleInstitut National de la Santé et de la Recherche Médicale
Mots-clésGeneticsMutationPhenotypeHearing lossGeneGenotypeHeterozygote advantageBiologyGenotype-phenotype distinctionCompound heterozygosityAudiologyMedicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Recent investigations identified a large deletion of the GJB6 gene in trans to a mutation of GJB2 in deaf patients. We looked for GJB2 mutations and GJB6 deletions in 255 French patients presenting with a phenotype compatible with DFNB1. 32% of the patients had biallelic GJB2 mutations and 6% were a heterozygous for a GJB2 mutation and a GJB6 deletion. Biallelic GJB2 mutations and combined GJB2/GJB6 anomalies were more frequent in profoundly deaf children. Based on these results, we are now assessing GJB6 deletion status in cases of prelingual hearing loss.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,416
Score d'incertitude au seuil0,538

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,276
Écart entre enseignants0,260 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations49
Publié2004
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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