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Enregistrement W1978164536 · doi:10.1093/rheumatology/ket197

Case Reports * 1. A Late Presentation of Loeys-Dietz Syndrome: Beware of TGF  Receptor Mutations in Benign Joint Hypermobility

2013· article· en· W1978164536 sur OpenAlexaff
Puja Mehta, Sue Holder, BA Fisher, Tonia L. Vincent, Kavitha Nadesalingam, William Shingler, Jyoti Bakshi, Sevda Hassan, David D’Cruz, Anthony K.C. Chan, Anna Litwic, F McCrae, Raghav Seth, Anupama Nandagudi, Elizabeth C. Jury, David Isenberg, Uma Karjigi, Anekwe Somtochukwu Paul, Frances Rees, Emma O’Dowd, W J Kinnear, Simon R. Johnson, Peter Lanyon, Richard Stevens, Nehal Narayan, Christopher Marguerie, Heather A. Robinson, Lorrette Ffolkes, F.S. Worsnop, L.S. OSTLERE, Chethana Dharmapalaiah, N. Hassan, A. Bharadwaj, Małgorzata Skibińska, Nagui Gendi, E. J. Davies, Mohamed Akil, Rachael Kilding, Jagdish Nair, Mary Norine Walsh, W. Edmund Farrar, R. N. Thompson, L. Borukhson, Charles McFadyen, Dolly Singh, V. Rajagopal, Andrew M. Chan, L. Wearn Koh, Jason D. Christie, L. Croot, Mary Gayed, Benjamin Disney, Suman Singhal, K A Grindulis, Timothy D. Reynolds, K. Conway, David Williams, Jacquelyn A. Quin, G. Dean, Dennis Churchill, Karen Walker‐Bone, Iain Goff, G Reynolds, Matthew Grove, P. Patel, M. N. Lazarus, Federico Roncaroli, Carolyn Gabriel, Anne Kinderlerer, Elena Nikiphorou, Frances Hall, Ellen Bruce, Leanne Gray, Maria Krutikov, Surabhi Wig, Ian N Bruce, Maria Antonietta D’Agostino, Richard J. Wakefield, Hilde Berner Hammer, O. Vittecoq, M. Galeazzi, P. Balint, Emilio Filippucci, Ingrid Möller, Annamaria Iagnocco, Esperanza Naredo, Mikkel Østergaard, Corine Gaillez, W. Kerselaers, Kathy Holder, Manuela Le Bars, Millicent Stone, Frances M. K. Williams, Lisa E. Wolber, Jaro Karppinen, Juhani Määttä, Bobbye Jo Thompson, Ismaël Atchia, Alice Lorenzi, Graham Raftery, Philip Platt, Arthur G. Pratt, Tom Turmezei, Graham M. Treece, Andrew H. Gee, Kenneth Poole, Priyanka Chandratre, Edward Roddy, L. H. Clarson, Jane Richardson, Samantha Hider, Christian Mallen, A. Lieberman, P. Prouse, P. Mahendran, Amanda Samarawickrama, Faith D. Ottery, Robert A. Yood, Marsha Wolfson, Alfonso Ang, P. Riches, John Thomson, G. Nuki, Suzanne Verstappen, J. Chipping, Tarnya Marshall, Deborah Symmons, Maxim Roy, John Kirwan, R. W. Marshall, Faith Matcham, Ian C. Scott, Lauren Rayner, Matthew Hotopf, Sophia Steer, M. H., Chanaka Dahanayake, Gabrielle Kingsley, Andrew P. Cope, David L. Scott, Aaron Wernham, Laura Ward, David Carruthers, A. Deeming, Christopher D. Buckley, K. Raza, Lewis Carpenter, K. Jayakumar, C. Solymossy, J. Dixey, Animesh Singh, Henry Penn, Nicolas Ellerby, Derek L. Mattey, Jon Packham, P. T. Dawes, Nora Ng, F. Humby, Stefano Bombardieri, S. Kelly, Maria Di Cicco, Simon Dadoun, Rebecca Hands, Vidalba Rocher, B. L. Kidd, David B. Pyne, S. Poore, David Hutchinson, A. Low, Mark Lunt, Rebecca Davies, Kerrie Watson, William G Dixon, K. D. Watson, Kimme L Hyrich, Shaista Malik, Jean Hamilton, C. Heycock, V. Saravanan, M. Rynne, H Harris, Fiona J. Tweedie, Y. Skaparis, Matthew T. White, Nicola Scott, K. Samson, C. Mercieca, Sophie Clarke, Amy J. Warner, Emilie Chan, Felix Woodhead, Muhammad Nisar, S. Arthanari, Julie Dawson, N. Sathi, Yasmin Ahmad, Gouri Koduri, Alexander S. Young, J. Cumming, P. Stannett, R G Hull, Giorgos S. Metsios, Antonios Stavropoulos‐Kalinoglou, P. Nightingale, Yiannis Koutedakis, Paul Williams, David A. Walsh, Elizabeth Perry, Tom J. Moullaali, P. Eggleton, Aamer Sandoo, Fiona Maggs, Abdul Faizal, Mark T Pugh, Paresh Jobanputra, Oksana Kehoe, Anton Cartwright, Ayman Askari, A El Haj, Jim Middleton, Sarah Aynsley, J Hardy, Douglas J. Veale, Ursula Fearon, G. M. Wilson, Munitta Muthana, Giovanna Fossati, Laura Healy, Andrew Nesbitt, E. Becerra, Maria Leandro, I. de la Torre, Geraldine Cambridge, Paul N. Nelson, Dermot Roden, Matthew Shaw, Hora Davari Ejtehadi, Alan Nevill, G. Freimanis, Patti Hooley, Simon Bowman, Azita Alavi, John S. Axford, Andrew Veitch, Nicola Tugnet, P B Rylance, S. Hawtree, Janine M. Wilkinson, Anthony G. Wilson, N. Woon Kam, A. Filter, Adam P. Croft, A. Naylor, Birgit Zimmermann, Debbie L. Hardie, Guillaume E. Desanti, M. Jaurez, Ulf Müller‐Ladner, Andrew Filer, E Neumann, Masoud Movahedi, D. Ray, Gerd R Burmester, Marco Matucci‐Cerinic, Francisco Javier Navarro-Blasco, S. Kary, Kristina Unnebrink, H. Küpper, Sandeep Mukherjee, P. Cornell, Selwyn Richards, F. Rahmeh, Paul Thompson, Sarah Westlake, M K Javaid, Ramesh Batra, J. Chana, Glenys Round, Andrew Judge, Peter C. Taylor, Suhani Patel, Christopher B. Cooper, Vinod Ravindran, C.O. Bingham, Aaron B. Mendelsohn, L. Kim, M. Mack, Jiandong Lu, D. Baker, R. Westhovens, Jamie Hewitt, Chao Han, Edward Keystone, J. Smolen, Mark C. Genovese, Mittie K. Doyle, Elizabeth C. Hsia, James Hart, Daniel R. Harland, Carrie Gibbons, Hok Pang, Carlos Huertas, A. Diamantopoulos, F. Dejonckheere, Megan E. B. Clowse, Denise M. Wolf, C. Stach, Gordana Kosutic, Samuel C. Williams, Ido J. Terpstra, U. Mahadevan, P. Emery, Gianfranco Ferraccioli, Włodzimierz Samborski, Françis Berenbaum, W. Koetse, Bruce Bennett, Harald Burkhardt, K. Luijtens, D. van der Heijde, Xavier Mariette, Vivian P. Bykerk, M. de Longueville, Catherine Arendt, J. Cush, Arshan Khan, Z. Maclaren, Sayam Dubash, V Chalam, Tom Sheeran, Theolyn N. Price, Shankar Baskar, D. Mulherin, Catherine M. Molloy, F. Keay, Claudia Heritage, B. H. Douglas, Roy Fleischmann, Michael E. Weinblatt, M. Schiff, Dinesh Khanna, D.E. Furst, Michael A. Maldonado, Wenqiang Li, Eric H. Sasso, Daniel Emerling, Guy Cavet, K. Ford, B. Mackenzie-Green, David Collins, E. Price, Lyn Williamson, Janardhana Golla, V. Vagadia, Elaine Morrison, Áine P. Tierney, H Wilson, John Hunter, Vivek Y. Reddy, Sherwood Moore, Michael R. Ehrenstein, Caroline Benson, M. Wray, Andrew Cairns, G. Wright, Adrian Pendleton, M. McHenry, A. J. Taggart, A. J. Bell, Mitchell W. Cox, Geoffrey I. Johnston, P. Shah, A. O’Brien, Peter D. Jones, Ify Sargeant, Marwan Bukhari, H. Nüßlein, H.-M. Lorenz, D. Boumpas, Michael T. Nurmohamed, W. Bensen, H. H. Peter, Franz Rainer, Karel Pavelká, M. Chartier, Coralie Poncet, C. Rauch, Heidi Lempp, Darija Hofmann, A. Adu, Carron Congreve, Joanna Dobson, Daniel M. Rose, Carol A. Simpson, Til Wykes, Faisal Ibrahim, Michael Schiff, Rieke Alten, Peter Nash, Patrick Durez, Jeffrey Kaine, I. Delaet, Graeme Jones, Anthony Sebba, Denise Lepley, Jenny Devenport, Corrado Bernasconi, Devi Smart, Chiedzo Mpofu, Juan J. Gómez‐Reino, Indu Verma, Jasvinder Kaur, Ashit Syngle, P. Krishan, Kanchan Vohra, L. Kaur, Neetika Garg, M. Chhabara, K. Gibson, James Woodburn, S.B. Telfer, F. Buckley, Axel Finckh, T. Huizinga, Jeroen P. Jansen, Andrea Rubbert‐Roth, J. Scali, Joel M. Kremer, Leonard Pitts, Emma Vernon, Mehdi Sharif, Sudipto Das, Philip Helliwell, K Sokoll, Edward M Vital

Notice bibliographique

RevueLara D. Veeken · 2013
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueConnective tissue disorders research
Établissements canadiensUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesJanssen Research and Development
Mots-clésMedicineMarfan syndromeJoint hypermobilityChest painAortic dissectionSurgeryAortic aneurysmThoracic aortic aneurysmInternal medicineAneurysmCardiologyRadiologyAortaAnatomy

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: Thoracic aortic aneurysms (TAA) and dissections are not uncommon causes of sudden death in young adults. Loeys-Dietz syndrome (LDS) is a rare, recently described, autosomal dominant, connective tissue disease characterized by aggressive arterial aneurysms, resulting from mutations in the transforming growth factor beta (TGFb) receptor genes TGFBR1 and TGFBR2. Mean age at death is 26.1 years, most often due to aortic dissection. We report an unusually late presentation of LDS, diagnosed following elective surgery in a female with a long history of joint hypermobility. Methods: A 51-year-old Caucasian lady complained of chest pain and headache following a dural leak from spinal anaesthesia for an elective ankle arthroscopy. CT scan and echocardiography demonstrated a dilated aortic root and significant aortic regurgitation. MRA demonstrated aortic tortuosity, an infrarenal aortic aneurysm and aneurysms in the left renal and right internal mammary arteries. She underwent aortic root repair and aortic valve replacement. She had a background of long-standing joint pains secondary to hypermobility, easy bruising, unusual fracture susceptibility and mild bronchiectasis. She had one healthy child age 32, after which she suffered a uterine prolapse. Examination revealed mild Marfanoid features. Uvula, skin and ophthalmological examination was normal.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,369
Score d'incertitude au seuil0,442

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,023
Tête enseignante GPT0,294
Écart entre enseignants0,271 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations4
Publié2013
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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