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Enregistrement W1980569671 · doi:10.1111/j.1399-0004.2006.00727.x

Hereditary hemochromatosis screening: effect of mutation penetrance and prevalence on cost‐effectiveness of testing algorithms

2006· article· en· W1980569671 sur OpenAlexafffund
G Gagné, Daniel Reinharz, N Laflamme, P C Adams, François Rousseau

Notice bibliographique

RevueClinical Genetics · 2006
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueIron Metabolism and Disorders
Établissements canadiensUniversity HospitalUniversité LavalInstitut National de Santé Publique du QuébecHôpital Saint-François d'Assise
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health ResearchInstitute of GeneticsHeart and Stroke Foundation of Canada
Mots-clésPenetranceHereditary hemochromatosisHemochromatosisPopulationMedicineGenetic testingTransferrin saturationGeneticsPhenotypeBiologyInternal medicineEnvironmental healthIron deficiencyAnemia

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Screening for hereditary hemochromatosis, although largely discussed, is not yet implemented in clinical practice. We evaluated the cost-effectiveness of 165 hemochromatosis population-screening algorithms involving two or three of several screening tests by developing a computer program that simulates all possible screening scenarios. Input data comprised government estimates of health services data and costs and a virtual population with user-defined demographic characteristics (including variable HFE mutation frequencies and penetrance values). We show that when C282Y homozygote prevalence is set at 3:1000, population screening appears cost-effective when penetrance of the biochemical phenotype is >0.70. When only hepatocellular carcinoma and cirrhosis are considered as the cost-driving complications, population-based screening is not significantly more cost-efficient than no screening, but life expectancy of individuals identified with hereditary hemochromatosis and treated is still improved by 7 years. Among the 165 screening algorithms tested in 91 different virtual populations of one million individuals, biochemical tests usually perform better as the initial test than genetic testing. Indeed, the genetic testing is most cost-effective as the final confirmatory test. Finally, for most combinations of prevalence and penetrance of HFE, one screening algorithm--unbound iron-binding capacity + transferrin saturation--appeared robust enough to be always within the top 5 most cost-effective strategies.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,163
Score d'incertitude au seuil0,446

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,045
Tête enseignante GPT0,362
Écart entre enseignants0,317 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations36
Publié2006
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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