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Enregistrement W1982701732 · doi:10.1212/wnl.0000000000001012

Global investigation and meta-analysis of the <i>C9orf72</i> (G <sub>4</sub> C <sub>2</sub> ) <sub>n</sub> repeat in Parkinson disease

2014· article· en· W1982701732 sur OpenAlexfundno aff
Jessie Theuns, Aline Verstraeten, Kristel Sleegers, Eline Wauters, Ilse Gijselinck, Stefanie Smolders, David Crosiers, Ellen Corsmit, Ellen Elinck, Manu Sharma, Rejko Krüger, Suzanne Lesage, Alexis Brice, Sun Ju Chung, Mi‐Jung Kim, Young Jin Kim, Owen A. Ross, Zbigniew K. Wszołek, Ekaterina Rogaeva, Zhengrui Xi, Anthony E. Lang, Christine Klein, Anne Weißbach, George D. Mellick, Peter A. Silburn, Georgios M. Hadjigeorgiou, Efthimios Dardiotis, Nobutaka Hattori, Kotaro Ogaki, Eng‐King Tan, Yi Zhao, Jan Aasly, Enza Maria Valente, Simona Petrucci, Grazia Annesi, Aldo Quattrone, Carlo Ferrarese, Laura Brighina, Angela Deutschländer, Andreas Puschmann, Christer Nilsson, Gaëtan Garraux, Mark S. LeDoux, Ronald F. Pfeiffer, Magdalena Boczarska‐Jedynak, Grzegorz Opala, Demetrius M. Maraganore, Sebastiaan Engelborghs, Peter Paul De Deyn, Patrick Cras, Marc Cruts, Christine Van Broeckhoven

Notice bibliographique

RevueNeurology · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueParkinson's Disease Mechanisms and Treatments
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesNational Institute of Environmental Health SciencesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeDepartment of Medicine, University of TorontoMedical Research CouncilHealth Science Center, University of TennesseeNational Institutes of HealthFondation Médicale Reine ElisabethUniwersytet Śląski w KatowicachVlaamse regeringŚląski Uniwersytet Medyczny w KatowicachUniversiteit AntwerpenBundesministerium für Bildung und ForschungUniversité Pierre et Marie CurieUniversity of TorontoParkinsonfondenFondation pour la Recherche sur AlzheimerMinistero della SaluteUniversità degli Studi di Milano-BicoccaFondation pour la Recherche MédicaleDeutsches Zentrum für Neurodegenerative ErkrankungenBelgian Federal Science Policy OfficeHermann und Lilly Schilling-Stiftung für Medizinische ForschungUniversity of UlsanInstituut Born-BungeMetLife FoundationGriffith UniversityAgence Nationale de la RechercheFonds Wetenschappelijk OnderzoekRijksuniversiteit GroningenSingapore General HospitalSkånes universitetssjukhusUniversitair Medisch Centrum GroningenEli Lilly and CompanyUniversity of ThessalyInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleCentre National de la Recherche ScientifiqueNorges Teknisk-Naturvitenskapelige UniversitetNational Medical Research CouncilLunds UniversitetParkinson VerenigingMichael J. Fox Foundation for Parkinson's Research
Mots-clésC9orf72Amyotrophic lateral sclerosisFrontotemporal dementiaParkinsonismDementiaTrinucleotide repeat expansionMedicineCohortDiseaseParkinson's diseasePopulationFrontotemporal lobar degenerationFamily historyPediatricsInternal medicineGeneticsBiologyAllele

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

OBJECTIVES: The objective of this study is to clarify the role of (G4C2)n expansions in the etiology of Parkinson disease (PD) in the worldwide multicenter Genetic Epidemiology of Parkinson's Disease (GEO-PD) cohort. METHODS: C9orf72 (G4C2)n repeats were assessed in a GEO-PD cohort of 7,494 patients diagnosed with PD and 5,886 neurologically healthy control individuals ascertained in Europe, Asia, North America, and Australia. RESULTS: A pathogenic (G4C2)n>60 expansion was detected in only 4 patients with PD (4/7,232; 0.055%), all with a positive family history of neurodegenerative dementia, amyotrophic lateral sclerosis, or atypical parkinsonism, while no carriers were detected with typical sporadic or familial PD. Meta-analysis revealed a small increase in risk of PD with an increasing number of (G4C2)n repeats; however, we could not detect a robust association between the C9orf72 (G4C2)n repeat and PD, and the population attributable risk was low. CONCLUSIONS: Together, these findings indicate that expansions in C9orf72 do not have a major role in the pathogenesis of PD. Testing for C9orf72 repeat expansions should only be considered in patients with PD who have overt symptoms of frontotemporal lobar degeneration/amyotrophic lateral sclerosis or apparent family history of neurodegenerative dementia or motor neuron disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,276
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,001
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,020
Tête enseignante GPT0,243
Écart entre enseignants0,223 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations63
Publié2014
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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