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Enregistrement W1982757630 · doi:10.1002/ajmg.a.32563

Prenatal diagnosis of monosomy 1p36: A focus on brain abnormalities and a review of the literature

2008· review· en· W1982757630 sur OpenAlexaff
Philippe M. Campeau, Nicholas Ah Mew, Lola Cartier, Katherine L. Mackay, Lisa G. Shaffer, Vazken M. Der Kaloustian, Mary Ann Thomas

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics Part A · 2008
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensUniversity of CalgaryMcGill University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésHoloprosencephalyMonosomyVentriculomegalyPrenatal diagnosisPolymicrogyriaSingle umbilical arteryAmniocentesisAneuploidyPathologyFetusHydrocephalusMedicineAnatomyBiologyPregnancyKaryotypeGeneticsMagnetic resonance imagingRadiologyChromosome

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Monosomy 1p36 is an increasingly recognized chromosomal anomaly. We describe two patients with monosomy 1p36 who had brain abnormalities detected on prenatal ultrasound. The first patient was ascertained prenatally with ultrasound abnormalities, including ventriculomegaly, a single umbilical artery, a unilateral club foot, a ventricular septal defect, and intra-uterine growth retardation. Amniocentesis showed a normal karyotype. A postnatal MRI showed moderate to severe non-obstructive hydrocephalus, bilateral colpocephaly, and abnormal myelination of the anterior limb of the internal capsule. A postnatal karyotype demonstrated a deletion of 1p36.3 that was not detected prenatally due to low resolution. Molecular studies by array comparative genome hybridization (CGH) identified a terminal deletion of approximately 10 Mb. Our second patient was a fetus who had brain abnormalities suggestive of holoprosencephaly identified on prenatal ultrasound. Amniocentesis showed 46,XX,der(1)t(1;20)(p36.1;p12.2), that was found to be maternally inherited. Fetal autopsy demonstrated hydrocephalus, focal polymicrogyria, and cerebellar hypoplasia. However, holoprosencephaly was not confirmed. In addition to describing two patients with monosomy 1p36 who had abnormal brain anatomy on prenatal ultrasounds, we review the literature of other prenatally detected patients with monosomy 1p36 and review brain abnormalities seen both prenatally and postnatally.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Autre devis · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,948
Score d'incertitude au seuil0,710

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,012
Tête enseignante GPT0,278
Écart entre enseignants0,266 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeAutre devis
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations43
Publié2008
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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