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Enregistrement W2017131521 · doi:10.1111/j.1399-0004.2010.01578.x

Hemizygous deletions on chromosome 1p21.3 involving the DPYD gene in individuals with autism spectrum disorder

2010· article· en· W2017131521 sur OpenAlex
MT Carter, SM Nikkel, Fernandez Ba, CR Marshall, Abdul Noor, AC Lionel, Aparna Prasad, Dalila Pinto, A. M. Joseph-George, Carolyn Noakes, C Fairbrother-Davies, Wendy Roberts, John B. Vincent, Rosanna Weksberg, Stephen W. Scherer

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueClinical Genetics · 2010
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensUniversity of TorontoHospital for Sick ChildrenCentre for Addiction and Mental HealthMemorial University of NewfoundlandChildren's Hospital of Eastern OntarioHolland Bloorview Kids Rehabilitation Hospital
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health Research
Mots-clésDPYDGeneticsBiologyLocus (genetics)Missense mutationExonAutismGeneAutism spectrum disorderChromosomeDihydropyrimidine dehydrogenasePhenotypeGenotypeMedicinePharmacogenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Carter MT, Nikkel SM, Fernandez BA, Marshall CR, Noor A, Lionel AC, Prasad A, Pinto D, Joseph-George AM, Noakes C, Fairbrother-Davies C, Roberts W, Vincent J, Weksberg R, Scherer SW. Hemizygous deletions on chromosome 1p21.3 involving the DPYD gene in individuals with autism spectrum disorder. We describe the identification and clinical presentation of four individuals from three unrelated families with hemizygous deletions involving the DPYD gene at chromosome 1p21.3. DPYD encodes dihydropyrimidine dehydrogenase, which is the initial and rate-limiting enzyme in the catabolism of pyrimidine bases. All four individuals described met diagnostic criteria for autism spectrum disorder with severe speech delay. Patient 1's deletion was originally reported in 2008, and more detailed clinical information is provided. Subsequently, this male individual was found to have a missense mutation in the X-linked PTCHD1 autism susceptibility gene, which may also contribute to the phenotype. Patients 2 and 3 are siblings with a novel deletion encompassing the DPYD gene. In their mother, the genomic region deleted from chromosome 1p21.3 was inserted into chromosome 10. A fourth proband had a novel 10-kb intragenic deletion of exon 6 of the DPYD gene detected on a higher resolution microarray. Our study suggests that hemizygous deletions involving the DPYD locus present with variable phenotypes which can include speech delay and autistic features, and may also be influenced by additional mutations in other genes, issues which need to be considered in genetic counseling.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,158
Score d'incertitude au seuil0,601

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,014
Tête enseignante GPT0,272
Écart entre enseignants0,258 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle