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Enregistrement W2019547785 · doi:10.1136/jmedgenet-2012-101155

A multi-centre clinico-genetic analysis of the VPS35 gene in Parkinson disease indicates reduced penetrance for disease-associated variants

2012· article· en· W2019547785 sur OpenAlexafffund
Manu Sharma, John P. A. Ioannidis, Jan Aasly, Grazia Annesi, Alexis Brice, Lars Bertram, Maria Bozi, Maria Barcikowska, David Crosiers, Carl E Clarke, Maurizio Facheris, Matthew J. Farrer, Gaëtan Garraux, Suzana Gispert, Georg Auburger, Carles Vilariño‐Güell, Georgios M. Hadjigeorgiou, Andrew A. Hicks, Nobutaka Hattori, Beom S. Jeon, Zygmunt Jamrozik, Anna Krygowska‐Wajs, Suzanne Lesage, Christina M. Lill, Juei‐Jueng Lin, Timothy Lynch, Peter Lichtner, Anthony E. Lang, Cécile Libioulle, Miho Murata, Vincent Mok, Barbara Jasińska‐Myga, George D. Mellick, Karen Morrison, Thomas Meitnger, Alexander Zimprich, Grzegorz Opala, Peter P. Pramstaller, Irene Pichler, Sung Sup Park, Aldo Quattrone, Ekaterina Rogaeva, Owen A. Ross, Leonidas Stefanis, Joanne Stockton, Wataru Satake, Peter A. Silburn, Tim M. Strom, Jessie Theuns, Eng King Tan, Tatsushi Toda, Hiroyuki Tomiyama, Ryan J. Uitti, Christine Van Broeckhoven, Karin Wirdefeldt, Zbigniew K. Wszołek, Georgia Xiromerisiou, Harumi Yomono, Kuo-Chu Yueh, Yi Zhao, Thomas Gasser, Demetrius M. Maraganore, Rejko Krüger

Notice bibliographique

RevueJournal of Medical Genetics · 2012
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCellular transport and secretion
Établissements canadiensOccupational Cancer Research CentreToronto Western HospitalUniversity of TorontoUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesBijzonder Onderzoeksfonds UGentParkinsonfondenInstituut Born-BungeVlaamse regeringFonds Wetenschappelijk OnderzoekUniversiteit AntwerpenGriffith UniversityUniversity of TorontoBelgian Federal Science Policy OfficeUniversitair Medisch Centrum GroningenInstitut National de la Santé et de la Recherche Médicale
Mots-clésPenetranceGeneticsDiseaseGeneBiologyBioinformaticsMedicinePhenotypePathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Two recent studies identified a mutation (p.Asp620Asn) in the vacuolar protein sorting 35 gene as a cause for an autosomal dominant form of Parkinson disease . Although additional missense variants were described, their pathogenic role yet remains inconclusive. METHODS AND RESULTS: We performed the largest multi-center study to ascertain the frequency and pathogenicity of the reported vacuolar protein sorting 35 gene variants in more than 15,000 individuals worldwide. p.Asp620Asn was detected in 5 familial and 2 sporadic PD cases and not in healthy controls, p.Leu774Met in 6 cases and 1 control, p.Gly51Ser in 3 cases and 2 controls. Overall analyses did not reveal any significant increased risk for p.Leu774Met and p.Gly51Ser in our cohort. CONCLUSIONS: Our study apart from identifying the p.Asp620Asn variant in familial cases also identified it in idiopathic Parkinson disease cases, and thus provides genetic evidence for a role of p.Asp620Asn in Parkinson disease in different populations worldwide.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,086
Score d'incertitude au seuil0,451

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,020
Tête enseignante GPT0,286
Écart entre enseignants0,266 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations107
Publié2012
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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