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Enregistrement W2032072524 · doi:10.1002/mus.21145

Novel 95G>A (R32K) somatic mosaic connexin 32 mutation

2008· article· en· W2032072524 sur OpenAlexaff
Steven K. Baker, Cara C. Reith, Peter Ainsworth

Notice bibliographique

RevueMuscle & Nerve · 2008
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueHereditary Neurological Disorders
Établissements canadiensLondon Health Sciences CentreWestern UniversityMcMaster University Medical Centre
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésConnexin 32MutationPhenotypeGeneticsTransition (genetics)BiologySomatic cellPeripheral neuropathyGeneLineage (genetic)ConnexinEndocrinology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Charcot-Marie-Tooth disease (CMT) is among the most common inherited disorders of the peripheral nervous system, and it is broadly categorized as demyelinating type 1 or axonal type 2 based on nerve conduction studies. Mutations in discrete genes usually segregate into a single phenotype. However, mutations in connexin 32 (Cx32) can produce both axonal and demyelinating CMT phenotypes. Although over 300 mutations have been described in Cx32, somatic mosaicism has only been reported once previously. We report a 39-year-old man who was referred for electrodiagnostic evaluation due to a history of bilateral carpal tunnel syndrome. His physical examination and electrodiagnostic findings demonstrated a mild sensorimotor axonal peripheral neuropathy. Sequencing of his Cx32 (GJB1) gene identified a guanine-to-adenine (G>A) transition at nucleotide position 95. This transition mutation involved approximately one-third of leukocyte-derived genomic DNA. This is the second reported case of somatic mosaicism, and it highlights the phenotypic diversity among CMTX patients.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,683
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,066
Tête enseignante GPT0,254
Écart entre enseignants0,188 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations6
Publié2008
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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