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Enregistrement W2033578033 · doi:10.1017/s0317167100005059

Cervico-Oculo-Acoustic Syndrome in a Male with Consanguineous Parents

2006· article· en· W2033578033 sur OpenAlexvenueno aff
Luigi Di Maio, Vincenzo Marcelli, Carmine Vitale, M. Menzione, Annabella De Giorgio, Francesco Briganti, A. Perretti, Elio Marciano, Alessandro Filla, Giuseppe De Michele

Notice bibliographique

RevueCanadian Journal of Neurological Sciences / Journal Canadien des Sciences Neurologiques · 2006
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueOphthalmology and Eye Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineBrainstemConsanguinityAudiologyAnatomyPalsyHypoplasiaPediatricsPathologyInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: The cervico-oculo-acoustic syndrome comprises Klippel-Feil anomaly, sensorineural deafness and Duane's retraction syndrome. Polygenic, autosomal dominant, and X-linked inheritance have been hypothesized. The disorder has rarely been reported in males. CASE REPORT: A 42-year-old male, born of consanguineous parents, presented with Duane's syndrome, mixed hearing loss, C2-C3 fusion, neck stiffness, and right facial palsy. A variety of cardiac, neurological and urogenital anomalies occurred in his relatives. The electro-oculographic studies showed impaired abduction and adduction of the right eye and impaired abduction of the left eye. Vergence, vertical eye movements and peripheral vestibular responses were normal. Somatosensory evoked potentials showed absence of the N13 peak and brainstem auditory evoked potentials bilateral delay of the I-III interpeak latencies. CONCLUSIONS: Consanguinity of the patient's parents, not previously reported, suggests autosomal recessive inheritance, but autosomal dominant inheritance is indicated by the family history. The pattern of the oculomotor deficit is consistent with bilateral dysplasia of the abducens nuclei with preserved internuclear neurons in the right abducens nucleus. Neurophysiological investigations revealed lower brainstem and cervical cord involvement.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesÉtudes des sciences et des technologies
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,293
Score d'incertitude au seuil0,997

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,006
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,021
Tête enseignante GPT0,260
Écart entre enseignants0,240 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations7
Publié2006
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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