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Enregistrement W2048465186 · doi:10.1111/j.1399-0004.2007.00790.x

Loss‐of‐function mutations in the Na <sub>v</sub> 1.7 gene underlie congenital indifference to pain in multiple human populations

2007· article· en· W2048465186 sur OpenAlexaff
Y. Paul Goldberg, Julie MacFarlane, ML MacDonald, Janet A. Thompson, M Mattice, Raphael Fraser, Clint Young, Sazzad M. Hossain, Terry D. Pape, BROWNELL PAYNE, Chris Radomski, Gail K. Donaldson, Elizabeth Ives, James J. Cox, H. Banfield Younghusband, R Green, A. R. Duff, Eugen Boltshauser, GA Grinspan, JH Dimon, BG Sibley, Generoso Andria, Evelina Toscano, J. Kerdraon, David Bowsher, SN Pimstone, ME Samuels, Robin Sherrington, Michael R. Hayden

Notice bibliographique

RevueClinical Genetics · 2007
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueIon channel regulation and function
Établissements canadiensUniversity of British ColumbiaMemorial University of NewfoundlandMontreal Heart InstituteChild and Family Research InstituteUniversité de MontréalXenon Pharmaceuticals (Canada)
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésLoss functionGeneticsLocus (genetics)HaplotypeGenePhenotypeSodium channelBiologyMutationCandidate geneErythromelalgiaDisease gene identificationGenotypeNeuroscienceSodiumChemistry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Congenital indifference to pain (CIP) is a rare condition in which patients have severely impaired pain perception, but are otherwise essentially normal. We identified and collected DNA from individuals from nine families of seven different nationalities in which the affected individuals meet the diagnostic criteria for CIP. Using homozygosity mapping and haplotype sharing methods, we narrowed the CIP locus to chromosome 2q24-q31, a region known to contain a cluster of voltage-gated sodium channel genes. From these prioritized candidate sodium channels, we identified 10 mutations in the SCN9A gene encoding the sodium channel protein Nav1.7. The mutations completely co-segregated with the disease phenotype, and nine of these SCN9A mutations resulted in truncation and loss-of-function of the Nav1.7 channel. These genetic data further support the evidence that Nav1.7 plays an essential role in mediating pain in humans, and that SCN9A mutations identified in multiple different populations underlie CIP.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,008

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,082
Tête enseignante GPT0,349
Écart entre enseignants0,267 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations457
Publié2007
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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