MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W2088965485 · doi:10.1371/journal.pgen.1004925

Exome Sequencing in an Admixed Isolated Population Indicates NFXL1 Variants Confer a Risk for Specific Language Impairment

2015· article· en· W2088965485 sur OpenAlexfundno aff
Pía Villanueva, Ron Nudel, Alexander Hoischen, María Angélica Fernández, Nuala H. Simpson, Christian Gilissen, Rose H. Reader, Lillian Jara, María Magdalena Echeverry, Clyde Francks, Gillian Baird, Gina Conti‐Ramsden, Anne O’Hare, Patrick Bolton, Elizabeth R Hennessy, Hernán Palomino, Luis G. Carvajal‐Carmona, Joris A. Veltman, Jean‐Baptiste Cazier, Zulema De Barbieri, Simon E. Fisher, Dianne F. Newbury

Notice bibliographique

RevuePLoS Genetics · 2015
Typearticle
Langueen
DomainePsychology
ThématiqueLanguage Development and Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesSt. John's College, University of OxfordMedical Research CouncilNational Institutes of HealthNational Cancer InstituteUniversidad de ChileMax-Planck-GesellschaftEuropean CommissionQueen Margaret UniversityUniversity of AberdeenDepartamento Administrativo de Ciencia, Tecnología e Innovación (COLCIENCIAS)King's College LondonNational Institute for Health and Care ResearchCancer Research UKWellcome TrustUniversity of OxfordNational Institute on AgingUniversidad del TolimaHospital for Sick ChildrenV Foundation for Cancer Research
Mots-clésBiologyNonsynonymous substitutionExome sequencingGeneticsExomeSpecific language impairmentPopulationMinor allele frequencyAllele frequencyAlleleFounder effectGenetic variationEvolutionary biologyGeneMutationDemographyDevelopmental psychologyGenomePsychologyHaplotype

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Children affected by Specific Language Impairment (SLI) fail to acquire age appropriate language skills despite adequate intelligence and opportunity. SLI is highly heritable, but the understanding of underlying genetic mechanisms has proved challenging. In this study, we use molecular genetic techniques to investigate an admixed isolated founder population from the Robinson Crusoe Island (Chile), who are affected by a high incidence of SLI, increasing the power to discover contributory genetic factors. We utilize exome sequencing in selected individuals from this population to identify eight coding variants that are of putative significance. We then apply association analyses across the wider population to highlight a single rare coding variant (rs144169475, Minor Allele Frequency of 4.1% in admixed South American populations) in the NFXL1 gene that confers a nonsynonymous change (N150K) and is significantly associated with language impairment in the Robinson Crusoe population (p = 2.04 × 10-4, 8 variants tested). Subsequent sequencing of NFXL1 in 117 UK SLI cases identified four individuals with heterozygous variants predicted to be of functional consequence. We conclude that coding variants within NFXL1 confer an increased risk of SLI within a complex genetic model.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,012
Score d'incertitude au seuil0,023

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,064
Tête enseignante GPT0,319
Écart entre enseignants0,255 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations62
Publié2015
Routes d'admission1
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même revuePLoS GeneticsMême sujetLanguage Development and DisordersTravaux en français237 207