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Enregistrement W2095650876 · doi:10.1002/ana.24274

Absent <scp>CNKSR</scp>2 causes seizures and intellectual, attention, and language deficits

2014· article· en· W2095650876 sur OpenAlexafffund
Andrea K. Vaags, Sarah Bowdin, Mary‐Lou Smith, Brigitte Gilbert‐Dussardier, Katja S. Brocke‐Holmefjord, Katia J. Sinopoli, Cindy Gilles, Tove B. Haaland, Catherine Vincent‐Delorme, Emmanuelle Lagrue, Radu Harbuz, Susan Walker, Christian R. Marshall, Gunnar Houge, Vera M. Kalscheuer, Stephen W. Scherer, Berge A. Minassian

Notice bibliographique

RevueAnnals of Neurology · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueRNA regulation and disease
Établissements canadiensUniversity of TorontoCalgary Laboratory ServicesSickKids FoundationAlberta Children's HospitalHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesHospital for Sick ChildrenCanadian Institute for Advanced ResearchOntario Brain InstituteCanadian Institutes of Health ResearchGenome CanadaGovernment of OntarioCalgary Laboratory ServicesUniversity of TorontoGlaxoSmithKline
Mots-clésEpilepsyNeuroscienceSynapseIntellectual disabilityPsychologyDiseaseMedicinePsychiatryPathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Synaptic function is central to brain function. Understanding the synapse is aided by studies of patients lacking individual synaptic proteins. Common neurological diseases are genetically complex. Their understanding is likewise simplified by studies of less common monogenic forms. We detail the disease caused by absence of the synaptic protein CNKSR2 in 8 patients ranging from 6 to 62 years old. The disease is characterized by intellectual disability, attention problems, and abrupt lifelong language loss following a brief early childhood epilepsy with continuous spike-waves in sleep. This study describes the phenotype of CNKSR2 deficiency and its involvement in systems underlying common neurological disorders.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,733
Score d'incertitude au seuil0,333

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,020
Tête enseignante GPT0,281
Écart entre enseignants0,260 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations56
Publié2014
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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