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Enregistrement W2097717784 · doi:10.1093/hmg/dds161

Evidence for a role of the rare p.A152T variant in MAPT in increasing the risk for FTD-spectrum and Alzheimer's diseases

2012· article· en· W2097717784 sur OpenAlexaff
Giovanni Coppola, Subashchandrabose Chinnathambi, Jason JiYong Lee, Beth A. Dombroski, Matt Baker, Alexandra I. Soto‐Ortolaza, Suzee E. Lee, Eric Klein, Alden Huang, Renee Sears, Jessica Lane, Anna M. Karydas, Robert O. Kenet, Jacek Biernat, Li San Wang, Carl W. Cotman, Charles DeCarli, Allan I. Levey, John M. Ringman, Mario F. Mendez, Helena C. Chui, Isabelle Le Ber, Alexis Brice, Michelle K. Lupton, Elisavet Preza, Simon Lovestone, John Powell, Neill R. Graff‐Radford, Ronald Petersen, Bradley F. Boeve, Carol F. Lippa, Eileen H. Bigio, Ian R. Mackenzie, Elizabeth Finger, Andrew Kertesz, Richard J. Caselli, Marla Gearing, Jorge L. Juncos, Bernardino Ghetti, Salvatore Spina, Yvette Bordelon, Wallace W. Tourtellotte, Matthew P. Frosch, Jean Paul Vonsattel, Chris Zarow, Thomas G. Beach, Roger L. Albin, Andrew P. Lieberman, Virginia M. Lee, John Q. Trojanowski, Vivianna M. Van Deerlin, Thomas D. Bird, Douglas Galasko, Eliezer Masliah, Charles L. White, Juan C. Troncoso, Didier Hannequin, Adam L. Boxer, Michael D. Geschwind, Satish Kumar, Eva‐Maria Mandelkow, Zbigniew K. Wszołek, Ryan J. Uitti, Dennis W. Dickson, Jonathan L. Haines, Richard Mayeux, Margaret A. Pericak‐Vance, Lindsay A. Farrer, Owen A. Ross, Rosa Rademakers, Bruce L. Miller, Eckhard Mandelkow, Daniel H. Geschwind

Notice bibliographique

RevueHuman Molecular Genetics · 2012
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAlzheimer's disease research and treatments
Établissements canadiensWestern UniversityUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesNational Institute on AgingMedical Research CouncilSchool of Medicine, Emory UniversityNational Institutes of HealthNational Institute of Mental HealthNorthwestern UniversityArizona Biomedical Research CommissionNational Center for Advancing Translational SciencesNational Human Genome Research InstituteWellcome TrustAgence Nationale de la RechercheNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute for Health and Care ResearchNational Center for Research ResourcesUniversity of PennsylvaniaCurePSPEuropean CommissionLouisiana State UniversityArizona Department of Health ServicesEmory University
Mots-clésProgressive supranuclear palsyCorticobasal degenerationFrontotemporal dementiaTau proteinBiologyAlzheimer's diseaseHaplotypeDementiaDiseaseNeuroscienceGeneticsInternal medicineGeneMedicineAllele

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Rare mutations in the gene encoding for tau (MAPT, microtubule-associated protein tau) cause frontotemporal dementia-spectrum (FTD-s) disorders, including FTD, progressive supranuclear palsy (PSP) and corticobasal syndrome, and a common extended haplotype spanning across the MAPT locus is associated with increased risk of PSP and Parkinson's disease. We identified a rare tau variant (p.A152T) in a patient with a clinical diagnosis of PSP and assessed its frequency in multiple independent series of patients with neurodegenerative conditions and controls, in a total of 15 369 subjects. Tau p.A152T significantly increases the risk for both FTD-s (n = 2139, OR = 3.0, CI: 1.6-5.6, P = 0.0005) and Alzheimer's disease (AD) (n = 3345, OR = 2.3, CI: 1.3-4.2, P = 0.004) compared with 9047 controls. Functionally, p.A152T (i) decreases the binding of tau to microtubules and therefore promotes microtubule assembly less efficiently; and (ii) reduces the tendency to form abnormal fibers. However, there is a pronounced increase in the formation of tau oligomers. Importantly, these findings suggest that other regions of the tau protein may be crucial in regulating normal function, as the p.A152 residue is distal to the domains considered responsible for microtubule interactions or aggregation. These data provide both the first genetic evidence and functional studies supporting the role of MAPT p.A152T as a rare risk factor for both FTD-s and AD and the concept that rare variants can increase the risk for relatively common, complex neurodegenerative diseases, but since no clear significance threshold for rare genetic variation has been established, some caution is warranted until the findings are further replicated.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,166
Score d'incertitude au seuil0,365

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,052
Tête enseignante GPT0,337
Écart entre enseignants0,286 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations236
Publié2012
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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