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Enregistrement W2106757824 · doi:10.1093/hmg/ddu123

Branched-chain amino acid metabolism: from rare Mendelian diseases to more common disorders

2014· review· en· W2106757824 sur OpenAlexaff
Lindsay C. Burrage, Sandesh C.S. Nagamani, Philippe M. Campeau, Brendan Lee

Notice bibliographique

RevueHuman Molecular Genetics · 2014
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMetabolism and Genetic Disorders
Établissements canadiensUniversité de Montréal
Organismes subventionnairesNational Center for Advancing Translational SciencesNational Center for Research ResourcesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesIntellectual and Developmental Disabilities Research CenterNational Institutes of HealthRare Diseases Clinical Research NetworkACMG Foundation for Genetic and Genomic MedicineDoris Duke Charitable FoundationEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentHoward Hughes Medical Institute
Mots-clésMaple syrup urine diseaseBiologyInborn error of metabolismDiseaseBioinformaticsLeucineEndocrinologyGeneticsAmino acidInternal medicineMedicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Branched-chain amino acid (BCAA) metabolism plays a central role in the pathophysiology of both rare inborn errors of metabolism and the more common multifactorial diseases. Although deficiency of the branched-chain ketoacid dehydrogenase (BCKDC) and associated elevations in the BCAAs and their ketoacids have been recognized as the cause of maple syrup urine disease (MSUD) for decades, treatment options for this disorder have been limited to dietary interventions. In recent years, the discovery of improved leucine tolerance after liver transplantation has resulted in a new therapeutic strategy for this disorder. Likewise, targeting the regulation of the BCKDC activity may be an alternative potential treatment strategy for MSUD. The regulation of the BCKDC by the branched-chain ketoacid dehydrogenase kinase has also been implicated in a new inborn error of metabolism characterized by autism, intellectual disability and seizures. Finally, there is a growing body of literature implicating BCAA metabolism in more common disorders such as the metabolic syndrome, cancer and hepatic disease. This review surveys the knowledge acquired on the topic over the past 50 years and focuses on recent developments in the field of BCAA metabolism.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesMéta-épidémiologie (sens strict)
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,984
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0020,001
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,015
Tête enseignante GPT0,305
Écart entre enseignants0,290 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; les deux têtes enseignantes s’accordent sur ce qui est montré ici.

Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations147
Publié2014
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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