MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W2107359594 · doi:10.1093/hmg/9.13.1957

CAG tract of MJD-1 may be prone to frameshifts causing polyalanine accumulation

2000· article· en· W2107359594 sur OpenAlexaff
Cláudia Gaspar

Notice bibliographique

RevueHuman Molecular Genetics · 2000
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensMontreal General Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésOculopharyngeal muscular dystrophyBiologyTrinucleotide repeat expansionIn vitroMutantMutationAlanineGeneticsMolecular biologyGeneAmino acidMuscular dystrophyAllele

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Machado-Joseph disease (MJD) is one of several disorders caused by the expansion of a coding CAG repeat (exp-CAG). The presence of intranuclear inclusions (INIs) in patients and cellular models of exp-CAG-associated diseases has lead to a nuclear toxicity model. Similar INIs are found in oculopharyngeal muscular dystrophy, which is caused by a short expansion of an alanine-encoding GCG repeat. Here we propose that transcriptional or translational frameshifts occurring within expanded CAG tracts result in the production and accumulation of polyalanine-containing mutant proteins. We hypothesize that these alanine polymers deposit in cells forming INIs and may contribute to nuclear toxicity. We show evidence that supports our hypothesis in lymphoblast cells from MJD patients, as well as in pontine neurons of MJD brain and in in vitro cell culture models of the disease. We also provide evidence that alanine polymers alone are harmful to cells and predict that a similar pathogenic mechanism may occur in the other CAG repeat disorders.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,053
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,069
Tête enseignante GPT0,341
Écart entre enseignants0,273 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations66
Publié2000
Routes d'admission1
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même revueHuman Molecular GeneticsMême sujetGenetic Neurodegenerative DiseasesTravaux en français237 207