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Enregistrement W2109861127 · doi:10.1681/asn.2012121148

TNXB Mutations Can Cause Vesicoureteral Reflux

2013· article· en· W2109861127 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueJournal of the American Society of Nephrology · 2013
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiquePediatric Urology and Nephrology Studies
Établissements canadiensMcGill UniversityMcGill Genome Centre
Organismes subventionnairesNational Institute on Minority Health and Health DisparitiesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesNational Institute of Allergy and Infectious DiseasesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute of Mental HealthNational Institute on AgingNational Institutes of Health
Mots-clésTenascinExome sequencingVesicoureteral refluxMutationGeneticsBiologyExomeMedicinePathologyExtracellular matrixDiseaseGeneFibronectinReflux

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Primary vesicoureteral reflux (VUR) is the most common congenital anomaly of the kidney and the urinary tract, and it is a major risk factor for pyelonephritic scarring and CKD in children. Although twin studies support the heritability of VUR, specific genetic causes remain elusive. We performed a sequential genome-wide linkage study and whole-exome sequencing in a family with hereditary VUR. We obtained a significant multipoint parametric logarithm of odds score of 3.3 on chromosome 6p, and whole-exome sequencing identified a deleterious heterozygous mutation (T3257I) in the gene encoding tenascin XB (TNXB in 6p21.3). This mutation segregated with disease in the affected family as well as with a pathogenic G1331R change in another family. Fibroblast cell lines carrying the T3257I mutation exhibited a reduction in both cell motility and phosphorylated focal adhesion kinase expression, suggesting a defect in the focal adhesions that link the cell cytoplasm to the extracellular matrix. Immunohistochemical studies revealed that the human uroepithelial lining of the ureterovesical junction expresses TNXB, suggesting that TNXB may be important for generating tensile forces that close the ureterovesical junction during voiding. Taken together, these results suggest that mutations in TNXB can cause hereditary VUR.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,813
Score d'incertitude au seuil0,728

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,002
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,020
Tête enseignante GPT0,289
Écart entre enseignants0,269 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle