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Enregistrement W2112237255 · doi:10.1017/s0317167100016231

Ataxia of Charlevoix-Saguenay: MR and Clinical Results in Lower-Limb Musculature

2014· article· en· W2112237255 sur OpenAlexvenueaboutno aff
José Gazulla, Esteban Mayayo‐Sinués, Isabel Benavente‐Fernández, Pedro J. Modrego, José Berciano

Notice bibliographique

RevueCanadian Journal of Neurological Sciences / Journal Canadien des Sciences Neurologiques · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésAtaxiaMedicinePhysical medicine and rehabilitationLower limbAnatomySurgeryPsychiatry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

OBJECTIVE: Peripheral neuropathy is a cardinal manifestation of the autosomal recessive spastic ataxia of Charlevoix- Saguenay (ARSACS), although its type of neuromuscular involvement has not been definitely established, and magnetic resonance imaging (MRI) plays an important role in the assessment of muscle and nerve diseases. The objective of this work has been to define the patterns of muscle weakness and of abnormal muscular MRI in ARSACS. PATIENTS AND METHODS: Five patients with a molecular diagnosis of ARSACS, aged 39 to 59 years, whose electrophysiological findings were consistent with an axonal neuropathy of distal distribution superimposed on a developmental defect of myelinization, underwent neurological and MRI lower-limb examinations. Conventional FSE T1-weighted and STIR sequences were performed, looking for fatty infiltration and oedema in the musculature of the thighs, legs and feet, together with their distribution along the longitudinal axis of the muscle bellies. RESULTS: On clinical examination, paralysis was apparent in foot muscles; moderate weakness, in leg musculature; and normal strength, in thigh muscles. MRI demonstrated massive fat deposition in the foot muscles and medial gastrocnemii in every case, distal fat infiltration and oedema in every leg muscle group, and preservation of thigh muscles, albeit with diffuse minimal non-specific fat infiltration. An inverse correlation between strength and degree of fat infiltration in lower-limb muscles became apparent. CONCLUSION: The preponderance of weakness and MRI abnormalities in distal muscle groups was concordant with the presence of a length-dependent axonopathy, as described in ARSACS. Ataxie de Charlevoix-Saguenay : IRM et observations cliniques au niveau de la musculature des membres inférieurs.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,996
Score d'incertitude au seuil0,008

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,048
Tête enseignante GPT0,301
Écart entre enseignants0,253 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations6
Publié2014
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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