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Enregistrement W2118429727 · doi:10.1186/1750-1172-6-4

Sensory and motor neuronopathy in a patient with the A382P TDP-43 mutation

2011· article· en· W2118429727 sur OpenAlexaff
Jean‐Philippe Camdessanché, Véronique Belzil, Guillemette Jousserand, Guy A. Rouleau, C. Créac’h, Philippe Convers, J. C. Antoine

Notice bibliographique

RevueOrphanet Journal of Rare Diseases · 2011
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineUniversité de Montréal
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMutationHuman geneticsSensory systemGeneticsMedicinePhysical medicine and rehabilitationNeurosciencePsychologyBiologyGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Patients with TARDBP mutations have so far been classified as ALS, sometimes with frontal lobe dysfunction. A 66-year-old patient progressively developed a severe sensory disorder, followed by a motor disorder, which evolved over nine years. Symptoms started in the left hand and slowly involved the four limbs. Investigations were consistent with a mixed sensory and motor neuronopathy. A heterozygous change from an alanine to a proline at amino acid 382 was identified in exon 6 of the TARDPB gene (p.A382P). This case expands the phenotypic spectrum associated with mutations in the TARDBP gene and shows that sensory neurons can be severely damaged early in the course of the disease, following a propagating process, with an orderly progression from a focal starting point. A combination of severe sensory and motor neuronopathy is rarely encountered in clinical practice. The possibility of an A382P TDP-43 mutation should be considered in patients with such an association.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,280
Score d'incertitude au seuil0,211

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,023
Tête enseignante GPT0,250
Écart entre enseignants0,227 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations24
Publié2011
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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