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Enregistrement W2123990638 · doi:10.1002/ajmg.c.30318

Acardia: Epidemiologic findings and literature review from the International Clearinghouse for Birth Defects Surveillance and Research

2011· review· en· W2123990638 sur OpenAlexaff
Lorenzo D. Botto, Marcia L. Feldkamp, Emmanuelle Amar, John C. Carey, Eduardo E. Castilla, Maurizio Clementi, Guido Cocchi, Hermien E. K. de Walle, Jane Halliday, Emanuele Leoncini, Zhu Li, R. Brian Lowry, Lisa K. Marengo, María‐Luisa Martínez‐Frías, Paul Merlob, Margery Morgan, Leonora Luna Muñoz, Anke Rißmann, Annukka Ritvanen, Gioacchino Scarano, Pierpaolo Mastroiacovo

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics Part C Seminars in Medical Genetics · 2011
Typereview
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAssisted Reproductive Technology and Twin Pregnancy
Établissements canadiensAlberta Health Services
Organismes subventionnairesCenters for Disease Control and Prevention
Mots-clésEtiologyEpidemiologyMedicineCohortPregnancyPediatricsCohort studyTrisomyDemographyPathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Acardia is a severe, complex malformation of monozygotic twinning, but beyond clinical case series, very few epidemiologic data are available. The goals of this study were to assess the epidemiologic characteristics of acardia from birth defect registries in the International Clearinghouse for Birth Defects Surveillance and Research (Clearinghouse), and compare these findings to current literature. The study included 17 surveillance programs of the Clearinghouse representing 23 countries from North and South America, Europe, China, and Australia. Anonymized individual records with clinical and demographic data were reviewed centrally by clinical geneticists. A literature search was performed. A total of 164 cases of acardia were reported from an underlying cohort of 21.2 million births. Of these, 23% were elective pregnancy terminations. Rates did not vary significantly by maternal age. For many cases, information on pregnancy exposures and genetic testing was missing. However, these limited data did not suggest high rates of chronic illnesses (diabetes, seizure disorders) or lifestyle factors such as smoking. One case had trisomy 13. Major malformations were reported in 2.4% of co-twins. With some basic assumptions, the total prevalence of acardia was estimated at 1 in 50,000-70,000 births, and 1 in 200-280 monozygotic twins. In summary, acardia is a dramatic, probably underreported, and incompletely understood malformation. Studies on its epidemiology and etiology are challenging and still rare. An international collaboration of epidemiologists, clinicians, and geneticists is necessary to understand the etiology, pathogenesis, and occurrence of this severe malformation complex.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,013
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,031
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche, Méta-épidémiologie (sens strict), Études des sciences et des technologies, Intégrité de la recherche
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Autre devis · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,976
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0130,031
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0030,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,003
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,005
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,080
Tête enseignante GPT0,421
Écart entre enseignants0,341 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeAutre devis
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations9
Publié2011
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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