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Characterization of six novel mutations in the methylenetetrahydrofolate reductase (MTHFR) gene in patients with homocystinuria

2000· article· en· W2131830911 sur OpenAlex
Sahar Sibani, Benedicte Christensen, Erin O’Ferrall, Irfan Saadi, Fran�ois Hiou-Tim, David S. Rosenblatt, Rima Rozen

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueHuman Mutation · 2000
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueFolate and B Vitamins Research
Établissements canadiensMcGill University Health Centre
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésHomocystinuriaMethylenetetrahydrofolate reductaseMissense mutationThermolabileGeneticsHyperhomocysteinemiaBiologyNonsense mutationPoint mutationMutationHomocysteineGeneAlleleMethionineEndocrinologyEnzymeBiochemistryAmino acid

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Severe deficiency of methylenetetrahydrofolate reductase (MTHFR) is the most common inborn error of folate metabolism. Patients are characterized by severe hyperhomocysteinemia, homocystinuria and a variety of neurological and vascular problems. Eighteen rare mutations have been reported in this group of patients. Two polymorphisms which cause mild enzyme deficiencies have been described (677C-->T and 1298A-->C). The first sequence change encodes a thermolabile enzyme and is associated with mild hyperhomocysteinemia. Six novel point mutations are described in patients with severe deficiency of MTHFR, along with their associated polymorphisms and clinical phenotypes. Of the two nonsense mutations (1762A-->T, 1134C-->G) and four missense mutations (1727C-->T, 1172G-->A, 1768G-->A, and 358G-->A), one was identified in the N-terminal catalytic domain, while the others were located in the regulatory C-terminal region. All four residues affected by missense mutations are conserved in one or more MTHFRs of other species. This report brings the total to 24 mutations identified in severe MTHFR deficiency, with two mutations identified in each of 22 patients.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,886
Score d'incertitude au seuil0,277

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,285
Écart entre enseignants0,266 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle