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Enregistrement W2136585634 · doi:10.1002/ajmg.b.32189

A genome wide survey supports the involvement of large copy number variants in schizophrenia with and without intellectual disability

2013· article· en· W2136585634 sur OpenAlexaff
Eske M. Derks, Muhammad Ayub, Kimberly Chambert, Jurgen Del‐Favero, Mandy Johnstone, Stuart MacGregor, Alan Maclean, Andrew G. McKechanie, Allan F. McRae, Jennifer L. Moran, Ben Pickard, Shaun Purcell, Pamela Sklar, David StClair, Naomi R. Wray, Peter M. Visscher, Douglas Blackwood

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics Part B Neuropsychiatric Genetics · 2013
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensQueen's University
Organismes subventionnairesAcademy of Medical Sciences
Mots-clésIntellectual disabilityCopy-number variationSchizophrenia (object-oriented programming)PsychosisGene duplicationAutismGeneticsPsychiatryMedicinePsychologyBiologyGenomeGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Copy number variants (CNVs) have been shown to play a role in schizophrenia and intellectual disability. METHODS: We compared the CNV burden in 66 patients with intellectual disability and no symptoms of psychosis (ID-only) with the burden in 64 patients with intellectual disability and schizophrenia (ID + SCZ). Samples were genotyped on three plates by the Broad Institute using the Affymetrix 6.0 array. RESULTS: For CNVs larger than 100 kb, there was no difference in the CNV burden of ID-only and ID + SCZ. In contrast, the number of duplications larger than 1 Mb was increased in ID + SCZ compared to ID-only. We detected seven large duplications and two large deletions at chromosome 15q11.2 (18.5-20.1 Mb) which were all present in patients with ID + SCZ. The involvement of this region in schizophrenia was confirmed in Scottish samples from the ISC study (N = 2,114; 1,130 cases and 984 controls). Finally, one of the patients with schizophrenia and low IQ carrying a duplication at 15q11.2, is a member of a previously described pedigree with multiple cases of mild intellectual disability, schizophrenia, hearing impairment, retinitis pigmentosa and cataracts. DNA samples were available for 11 members of this family and the duplication was present in all 10 affected individuals and was absent in an unaffected individual. CONCLUSIONS: Duplications at 15q11.2 (18.5-20.1 Mb) are highly prevalent in a severe group of patients characterized by intellectual disability and comorbid schizophrenia. It is also associated with a phenotype that includes schizophrenia, low IQ, hearing and visual impairments resembling the spectrum of symptoms described in "ciliopathies."

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,688

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,008
Tête enseignante GPT0,246
Écart entre enseignants0,238 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations23
Publié2013
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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