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Enregistrement W2137820111 · doi:10.1002/ajmg.10591

Tetrasomy Y by structural rearrangement: Clinical report

2002· article· en· W2137820111 sur OpenAlexaff
M. Desgroseilliers, Emmanuelle Lemyre, Louis Dallaire, Nicole Lemieux

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics · 2002
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic and Clinical Aspects of Sex Determination and Chromosomal Abnormalities
Établissements canadiensUniversité de MontréalCentre Hospitalier Universitaire Sainte-Justine
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésTetrasomyClinodactylyKaryotypeBrachycephalyBiologyHypertelorismChromosomal rearrangementGeneticsSpeech delayShort statureHeterochromatinChromosomeAnatomyEndocrinologySkull

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Poly-Y karyotypes, except for 47,XYY, are rare events in humans. For instance, Y chromosome tetrasomy has been reported 10 times, 2 of which were by structural rearrangement. We present a 2-year-and-4-month-old boy who was referred for cytogenetic assessment because of global psychomotor delay. The GTG- and CBG-banded karyotypes on PHA-stimulated lymphocytes showed two cell populations, one of them contained two identical isodicentric Y chromosomes, which was seen in 93% of metaphases analyzed, and a 45,X cell line (7%). This was confirmed by FISH with probes DYZ3 (recognizing the centromeric region of the Y chromosome), 91H4.5 (recognizing Yp11.2), and DYZ1 (recognizing Y heterochromatin in Yq12). The breakpoint has occurred near the telomeric end of the heterochromatic region. Therefore, the karyotype is mos 47,X,idic(Y)(q12)x2[123]/45,X[9]. This is the second time that such a karyotype has been reported. This chromosomal anomaly was formed most likely by a U-type exchange. Clinical features included speech delay, short stature, brachycephaly, large ears, bilateral epicanthal folds, hypertelorism, delayed teeth eruption, bilateral radio-ulnar synostosis, bilateral fifth finger clinodactyly, normal external genitalia, and impulsive behavior. The father had normal phenotype and karyotype. A review of the tetrasomy Y patients is presented. All patients with Y chromosome tetrasomy exhibit some degree of mental retardation, various skeletal abnormalities, and facial dysmorphism. Nevertheless, the correlation between karyotype and phenotype is not yet well defined since few cases have been reported. This clinical report will be helpful in defining the phenotypic range associated with tetrasomy Y.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,776
Score d'incertitude au seuil0,913

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,017
Tête enseignante GPT0,320
Écart entre enseignants0,303 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations18
Publié2002
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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