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Enregistrement W2138709799 · doi:10.1056/nejmoa1312542

Somatic <i>CALR</i> Mutations in Myeloproliferative Neoplasms with Nonmutated <i>JAK2</i>

2013· article· en· W2138709799 sur OpenAlexfundno aff
Jyoti Nangalia, Charles Massie, E. Joanna Baxter, Francesca Nice, Gunes Gundem, David C. Wedge, Edward Avezov, J. Li, Karoline Kollmann, David G. Kent, Aziz Aziz, Anna L. Godfrey, Jonathan Hinton, Iñigo Martincorena, Peter Van Loo, Amy V. Jones, Paola Guglielmelli, Patrick Tarpey, Heather P. Harding, John D. Fitzpatrick, Calum T Goudie, Christina A. Ortmann, Stephen J. Loughran, Keiran Raine, Daniel Jones, Adam P. Butler, Jon W. Teague, Sarah O’Meara, Stuart McLaren, Michele Leonardo Bianchi, Yvonne Silber, D. Dimitropoulou, David Bloxham, Laura Mudie, Mark Maddison, Ben Robinson, Clodagh Keohane, Cathy MacLean, Kate Hill, Kim Orchard, Sheral Raina Tauro, Ming‐Qing Du, Mel Greaves, David Bowen, Brian J.P. Huntly, Claire Harrison, Nicholas C.P. Cross, David Ron, Alessandro M. Vannucchi, Elli Papaemmanuil, Peter J. Campbell, Anthony R. Green

Notice bibliographique

RevueNew England Journal of Medicine · 2013
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueMyeloproliferative Neoplasms: Diagnosis and Treatment
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesNIHR Cambridge Biomedical Research CentreDipartimento di Medicina Sperimentale e Clinica, Università degli Studi di FirenzeCambridge Institute for Medical Research, University of CambridgeMedical Research CouncilCanadian Institutes of Health ResearchAssociazione Italiana per la Ricerca sul CancroUniversità degli Studi di FirenzeVlaamse regeringLeukemia and Lymphoma SocietyUniversity of SouthamptonUniversity of Salford ManchesterUniversity Hospital Southampton NHS Foundation TrustCancer Research UKKay Kendall Leukaemia FundWellcome TrustKU LeuvenNational Institute for Health and Care ResearchLeukemia and Lymphoma Research
Mots-clésCalreticulinMyelofibrosisEssential thrombocythemiaJanus kinase 2BiologyPolycythemia veraExome sequencingMutationGermline mutationFrameshift mutationMyeloproliferative neoplasmCancer researchMyeloproliferative DisordersMyeloid leukemiaGermlineMyeloidGeneticsGeneImmunologyEndoplasmic reticulumBone marrow

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Somatic mutations in the Janus kinase 2 gene (JAK2) occur in many myeloproliferative neoplasms, but the molecular pathogenesis of myeloproliferative neoplasms with nonmutated JAK2 is obscure, and the diagnosis of these neoplasms remains a challenge. METHODS: We performed exome sequencing of samples obtained from 151 patients with myeloproliferative neoplasms. The mutation status of the gene encoding calreticulin (CALR) was assessed in an additional 1345 hematologic cancers, 1517 other cancers, and 550 controls. We established phylogenetic trees using hematopoietic colonies. We assessed calreticulin subcellular localization using immunofluorescence and flow cytometry. RESULTS: Exome sequencing identified 1498 mutations in 151 patients, with medians of 6.5, 6.5, and 13.0 mutations per patient in samples of polycythemia vera, essential thrombocythemia, and myelofibrosis, respectively. Somatic CALR mutations were found in 70 to 84% of samples of myeloproliferative neoplasms with nonmutated JAK2, in 8% of myelodysplasia samples, in occasional samples of other myeloid cancers, and in none of the other cancers. A total of 148 CALR mutations were identified with 19 distinct variants. Mutations were located in exon 9 and generated a +1 base-pair frameshift, which would result in a mutant protein with a novel C-terminal. Mutant calreticulin was observed in the endoplasmic reticulum without increased cell-surface or Golgi accumulation. Patients with myeloproliferative neoplasms carrying CALR mutations presented with higher platelet counts and lower hemoglobin levels than patients with mutated JAK2. Mutation of CALR was detected in hematopoietic stem and progenitor cells. Clonal analyses showed CALR mutations in the earliest phylogenetic node, a finding consistent with its role as an initiating mutation in some patients. CONCLUSIONS: Somatic mutations in the endoplasmic reticulum chaperone CALR were found in a majority of patients with myeloproliferative neoplasms with nonmutated JAK2. (Funded by the Kay Kendall Leukaemia Fund and others.).

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,004

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,012
Tête enseignante GPT0,254
Écart entre enseignants0,242 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1 737
Publié2013
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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