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Enregistrement W2143434813 · doi:10.1136/jmg.2010.085944

Replacement of the myotonic dystrophy type 1 CTG repeat with ‘non-CTG repeat’ insertions in specific tissues

2011· article· en· W2143434813 sur OpenAlexafffund
Michelle Axford, Arturo López Castel, Masayuki Nakamori, Charles A. Thornton, Christopher E. Pearson

Notice bibliographique

RevueJournal of Medical Genetics · 2011
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensHospital for Sick ChildrenUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesNational Institute of Arthritis and Musculoskeletal and Skin DiseasesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeCanadian Institutes of Health Research
Mots-clésMyotonic dystrophyGeneticsBiologyLocus (genetics)MyotoniaSomatic cellGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Recently, curious mutations have been reported to occur within the (CTG)n repeat tract of the myotonic dystrophy type 1 (DM1) locus. For example, the repeat, long presumed to be a pure repeat sequence, has now been revealed to often contain interruption motifs in a proportion of cases with expansions. Similarly, a few de novo somatic CTG expansions have been reported to arise from non-expanded DM1 alleles with 5-37 units, thought to be genetically stable. AIMS AND METHODS: This study has characterised a novel mutation configuration at the DM1 CTG repeat that arose as somatic mosaicism in a juvenile onset DM1 patient with a non-expanded allele of (CTG)12 and tissue specific expansions ranging from (CTG)1100 to 6000. RESULTS: The mutation configuration replaced the CTG tract with a non-CTG repeat insertion of 43 or 60 nucleotides, precisely placed in the position of the CTG tract with proper flanking sequences. The inserts appeared to arise from a longer human sequence on chromosome 4q12, and may have arisen through DNA structure mediated somatic inter-gene recombination or replication/repair template switching errors. De novo insertions were detected in cerebral cortex and skeletal muscle, but not in heart or liver. Repeat tracts with -1 or -2 CTG units were also detected in cerebellum, which may have arisen by contractions of the short (CTG)12 allele. CONCLUSION: This non-CTG configuration expands current understanding of the sequence variations that can arise at this hypermutable site.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,100
Score d'incertitude au seuil0,443

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,055
Tête enseignante GPT0,281
Écart entre enseignants0,226 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations9
Publié2011
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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