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Enregistrement W2143963530 · doi:10.1136/jmg.2006.042796

The cardiofaciocutaneous syndrome

2006· review· en· W2143963530 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueJournal of Medical Genetics · 2006
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueProtein Tyrosine Phosphatases
Établissements canadiensChildren's Hospital of Eastern OntarioUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésCostello syndromePTPN11Noonan syndromeHRASFailure to thriveBiologyHypertelorismKRASCancer researchMAPK/ERK pathwayMutationGeneticsMedicineInternal medicineKinaseGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The cardiofaciocutaneous (CFC) syndrome is a condition of sporadic occurrence, with patients showing multiple congenital anomalies and mental retardation. It is characterised by failure to thrive, relative macrocephaly, a distinctive face with prominent forehead, bitemporal constriction, absence of eyebrows, hypertelorism, downward-slanting palpebral fissures often with epicanthic folds, depressed nasal root and a bulbous tip of the nose. The cutaneous involvement consists of dry, hyperkeratotic, scaly skin, sparse and curly hair, and cavernous haemangiomata. Most patients have a congenital heart defect, most commonly pulmonic stenosis and hypertrophic cardiomyopathy. The developmental delay usually is moderate to severe. The syndrome is caused by gain-of-function mutations in four different genes BRAF, KRAS, mitogen-activated protein/extracellular signal-regulated kinase MEK1 and MEK2, all belonging to the same RAS-extracellular signal-regulated kinase (ERK) pathway that regulates cell differentiation, proliferation and apoptosis. The CFC syndrome is a member of a family of syndromes that includes the Noonan and Costello syndromes, presenting with phenotypic similarities. Noonan syndrome is caused by mutations in the protein tyrosine phosphatase SHP-2 gene (PTPN11), with a few people having a mutation in KRAS. Costello syndrome is caused by mutations in HRAS. The protein products of these genes also belong to the RAS-ERK pathway. Thus, the clinical overlap of these three conditions, which often poses a problem of differential diagnosis, is explained by their pathogenetic relatedness.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,966
Score d'incertitude au seuil0,748

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,324
Écart entre enseignants0,306 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle