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Enregistrement W2144496034 · doi:10.1136/jmg.40.9.671

Genetic mapping of a new Lafora progressive myoclonus epilepsy locus (<i>EPM2B</i>) on 6p22

2003· article· en· W2144496034 sur OpenAlexafffundabout
Elayne M. Chan, Dennis E. Bulman, Andrew D. Paterson, Julie Turnbull, E. Andermann, F. Andermann, Guy A. Rouleau, Antonio V. Delgado‐Escueta, Stephen W. Scherer, Berge A. Minassian

Notice bibliographique

RevueJournal of Medical Genetics · 2003
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueGlycogen Storage Diseases and Myoclonus
Établissements canadiensMcGill UniversityOttawa HospitalMontreal Neurological Institute and HospitalUniversity of TorontoSickKids FoundationMontreal General HospitalUniversity of OttawaHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeGenome CanadaCanadian Institutes of Health ResearchHospital for Sick ChildrenCanada Research ChairsHoward Hughes Medical Institute
Mots-clésLafora diseaseLocus (genetics)Progressive myoclonus epilepsyBiologyMyoclonusGeneticsNeuroscienceNeurodegenerationEpilepsyGenetic linkageGeneDiseaseMedicinePathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Lafora disease is a progressive myoclonus epilepsy with polyglucosan accumulations and a peculiar neurodegeneration with generalised organellar disintegration. It causes severe seizures, leading to dementia and eventually death in early adulthood. METHODS: One Lafora disease gene, EPM2A, has been identified on chromosome 6q24. Locus heterogeneity led us to search for a second gene using a genome wide linkage scan in French-Canadian families. RESULTS: We mapped a second Lafora disease locus, EPM2B, to a 2.2 Mb region at 6p22, a region known to code for several proteins, including kinesins. Kinesins are microtubule dependent motor proteins that are involved in transporting cellular components. In neurones, they play a major role in axonal and dendritic transport. CONCLUSION: Analysis of the present locus in other non-EPM2A families will reveal whether there is further locus heterogeneity. Identification of the disease gene will be of major importance towards our understanding of the pathogenesis of Lafora disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,611
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,024
Tête enseignante GPT0,298
Écart entre enseignants0,274 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations89
Publié2003
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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