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Enregistrement W2151271025 · doi:10.1002/ajmg.1378

Cytochrome c oxidase deficiency

2001· review· en· W2151271025 sur OpenAlexaff
Eric A. Shoubridge

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics · 2001
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensMcGill UniversityMontreal Neurological Institute and Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésCytochrome c oxidaseLactic acidosisMitochondrial myopathyMyopathyMitochondrial diseaseBiologyMitochondrial respiratory chainLeigh diseaseGeneticsRespiratory chainPhenotypeMutationMitochondrial DNAMitochondrionGeneEndocrinology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Cytochrome c oxidase (COX) is the terminal enzyme of the mitochondrial respiratory chain, catalyzing the transfer of electrons from reduced cytochrome c to molecular oxygen. It is composed of 13 structural subunits, three of which are encoded in mtDNA and form the catalytic core of the enzyme. In addition to these structural subunits, a large number of accessory factors are necessary for the assembly and maintenance of the active holoenzyme complex. Most isolated COX deficiencies are inherited as autosomal recessive disorders; mutations in the mtDNA-encoded COX subunit genes are relatively rare. These mutations are associated with a wide spectrum of clinical phenotypes ranging from isolated myopathy to multisystem disease, with onset from late childhood to adulthood. Autosomal recessive COX deficiencies generally have a very early age of onset and a fatal outcome. Several clinical presentations have been described including Leigh Syndrome, hypertrophic cardiomyopathy and myopathy, and fatal infantile lactic acidosis. Surprisingly, mutations in the nuclear-encoded structural COX subunits have not been found in association with any of these phenotypes. Mutations have, however, been identified in several COX assembly factors: SURF1 (Leigh Syndrome), SCO2 (hypertrophic cardiomyopathy), SCO1 (hepatic failure, ketoacidotic coma), and COX10 (encephalopathy, tubulopathy). As all of these assembly factors are ubiquitously expressed, the molecular basis for the different clinical presentations remains unexplained. Although the genetic defects in the majority of patients with COX deficiency are unknown, it is likely that most will be solved in the near future using functional complementation techniques.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: aucune
Score de désaccord entre enseignants0,024
Score d'incertitude au seuil0,080

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0240,006

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,028
Tête enseignante GPT0,342
Écart entre enseignants0,314 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations322
Publié2001
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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