Rescue of behavioral and EEG deficits in male and female Mecp2-deficient mice by delayed Mecp2 gene reactivation
Notice bibliographique
Résumé
Mutations of the X-linked gene encoding methyl CpG binding protein type 2 (MECP2) are the predominant cause of Rett syndrome, a severe neurodevelopmental condition that affects primarily females. Previous studies have shown that major phenotypic deficits arising from MeCP2-deficiency may be reversible, as the delayed reactivation of the Mecp2 gene in Mecp2-deficient mice improved aspects of their Rett-like phenotype. While encouraging for prospective gene replacement treatments, it remains unclear whether additional Rett syndrome co-morbidities recapitulated in Mecp2-deficient mice will be similarly responsive to the delayed reintroduction of functional Mecp2. Here, we show that the delayed reactivation of Mecp2 in both male and female Mecp2-deficient mice rescues established deficits in motor and anxiety-like behavior, epileptiform activity, cortical and hippocampal electroencephalogram patterning and thermoregulation. These findings indicate that neural circuitry deficits arising from the deficiency in Mecp2 are not engrained, and provide further evidence that delayed restoration of Mecp2 function can improve a wide spectrum of the Rett-like deficits recapitulated by Mecp2-deficient mice.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,001 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,000 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,001 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,002 | 0,001 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».