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Enregistrement W2172078705 · doi:10.1210/jc.2004-0280

A Single-Base Mutation in the Peroxisome Proliferator-Activated Receptor γ4 Promoter Associated with Altered<i>in Vitro</i>Expression and Partial Lipodystrophy

2004· article· en· W2172078705 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueThe Journal of Clinical Endocrinology & Metabolism · 2004
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueNuclear Structure and Function
Établissements canadiensRobarts Clinical TrialsWestern University
Organismes subventionnairesRobarts Research InstituteCanadian Institutes of Health ResearchHeart and Stroke Foundation of Canada
Mots-clésPeroxisome proliferator-activated receptor gammaLMNABiologyMutationLipodystrophyExonPeroxisome proliferator-activated receptorMolecular biologyGene isoformCoding regionGeneticsReceptorGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Familial partial lipodystrophy (FPLD) results from coding sequence mutations either in LMNA, encoding nuclear lamin A/C, or in PPARG, encoding peroxisome proliferator-activated receptor gamma (PPARgamma). The LMNA form is called FPLD2 (MIM 151660), and the PPARG form is called FPLD3 (MIM 604367). We now report a 21-yr-old female with FPLD and no coding sequence mutations in either LMNA or PPARG. She was heterozygous for a novel A>G mutation at position -14 of intron B upstream of PPARG exon 1 within the promoter of the PPARgamma4 isoform. Her less severely affected father, who had features of the metabolic syndrome and a paucity of limb and gluteal fat, was also heterozygous for -14A>G. This mutation was absent among 600 alleles from normal Caucasians. A minimal promoter sequence bearing the mutation had significantly reduced promoter activity when used to drive reporter expression in in vitro expression in two cell lines, compared with the wild-type sequence. This is the first report of a human mutation in the promoter of a PPARgamma isoform. Because the mutation affects PPARgamma4 expression and is associated with FPLD, this implies that PPARgamma4 might be important for fat depot distribution and metabolism in vivo.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,064
Score d'incertitude au seuil0,306

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,022
Tête enseignante GPT0,284
Écart entre enseignants0,262 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle