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Enregistrement W2173526219 · doi:10.1210/jc.2015-1973

Maternal Hypercalcemia Due to Failure of 1,25-Dihydroxyvitamin-D<sub>3</sub>Catabolism in a Patient With<i>CYP24A1</i>Mutations

2015· article· en· W2173526219 sur OpenAlexaff
Arti D. Shah, Edward C. Hsiao, Betsy O’Donnell, Kirsten Salmeen, Robert L. Nussbaum, Michael Krebs, Sabina Baumgartner‐Parzer, Martin Kaufmann, Glenville Jones, Daniel D. Bikle, Yongmei Wang, Allen S. Mathew, Dolores Shoback, Ingrid Block-Kurbisch

Notice bibliographique

RevueThe Journal of Clinical Endocrinology & Metabolism · 2015
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueVitamin D Research Studies
Établissements canadiensQueen's University
Organismes subventionnairesNational Institute of Arthritis and Musculoskeletal and Skin DiseasesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesMarch of Dimes FoundationNational Institutes of HealthNational Human Genome Research InstituteEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentE-RareU.S. Department of Veterans Affairs
Mots-clésCYP24A1Vitamin D and neurologyPregnancyEndocrinologyHypercalciuriaInternal medicineMedicinevitamin D deficiencyCalcium metabolismCatabolismCalciumMetabolismCalcitriol receptorBiologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

CONTEXT: Calcium metabolism changes in pregnancy and lactation to meet fetal needs, with increases in 1,25-dihydroxyvitamin D [1,25-(OH)2D] during pregnancy playing an important role. However, these changes rarely cause maternal hypercalcemia. When maternal hypercalcemia occurs, further investigation is essential, and disorders of 1,25-(OH)2D catabolism should be carefully considered in the differential diagnosis. CASE: A patient with a childhood history of recurrent renal stone disease and hypercalciuria presented with recurrent hypercalcemia and elevated 1,25-(OH)2D levels during pregnancy. Laboratory tests in the fourth pregnancy showed suppressed PTH, elevated 1,25-(OH)2D, and high-normal 25-hydroxyvitamin D levels, suggesting disordered vitamin D metabolism. Analysis revealed low 24,25-dihydroxyvitamin D3 and high 25-hydroxyvitamin D3 levels, suggesting loss of function of CYP24A1 (25-hydroxyvitamin-D3-24-hydroxylase). Gene sequencing confirmed that she was a compound heterozygote with the E143del and R396W mutations in CYP24A1. CONCLUSIONS: This case broadens presentations of CYP24A1 mutations and hypercalcemia in pregnancy. Furthermore, it illustrates that patients with CYP24A1 mutations can maintain normal calcium levels during the steady state but can develop hypercalcemia when challenged, such as in pregnancy when 1,25-(OH)2D levels are physiologically elevated.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,004
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,541
Score d'incertitude au seuil0,774

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,004
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,044
Tête enseignante GPT0,361
Écart entre enseignants0,317 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations62
Publié2015
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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