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Enregistrement W2261933367 · doi:10.1371/journal.pone.0146824

Clinical Guidelines for Management of Bone Health in Rett Syndrome Based on Expert Consensus and Available Evidence

2016· review· en· W2261933367 sur OpenAlexaff
Amanda Jefferson, Helen Leonard, Aris Siafarikas, Helen Woodhead, Sue Fyfe, Leanne M. Ward, Craig F. Munns, Kathleen J. Motil, Daniel Tarquinio, Jay R. Shapiro, Torkel B. Brismar, Bruria Ben‐Zeev, Anne‐Marie Bisgaard, Giangennaro Coppola, Carolyn Ellaway, Michael Freilinger, Suzanne Geerts, Peter Humphreys, Mary Jones, Jane B. Lane, Meir Lotan, Alan K. Percy, Mercédes Pineda, Steven A. Skinner, Birgit Syhler, Sue Ann Thompson, Batia Weiss, Ingegerd Witt Engerström, Jenny Downs

Notice bibliographique

RevuePLoS ONE · 2016
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetics and Neurodevelopmental Disorders
Établissements canadiensChildren's Hospital of Eastern OntarioUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentSchool of Medicine, Johns Hopkins UniversityNational Health and Medical Research CouncilUniversity of California, San FranciscoNational Institutes of HealthAriel UniversityTexas Children's HospitalUniversità degli Studi di SalernoCardiff UniversityUniversität WienInternational Rett Syndrome FoundationMedizinische Universität WienKarolinska InstitutetInstituto de Salud Carlos IIIJohns Hopkins UniversityRigshospitaletAgricultural Research ServiceCivitan InternationalUniversity of California, San DiegoU.S. Department of Agriculture
Mots-clésRett syndromeMedicineDelphi methodPsychological interventionOsteoporosisPhysical therapyBone healthPediatricsBone mineralIntensive care medicinePathologyPsychiatryComputer science

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

OBJECTIVES: We developed clinical guidelines for the management of bone health in Rett syndrome through evidence review and the consensus of an expert panel of clinicians. METHODS: An initial guidelines draft was created which included statements based upon literature review and 11 open-ended questions where literature was lacking. The international expert panel reviewed the draft online using a 2-stage Delphi process to reach consensus agreement. Items describe the clinical assessment of bone health, bone mineral density assessment and technique, and pharmacological and non-pharmacological interventions. RESULTS: Agreement was reached on 39 statements which were formulated from 41 statements and 11 questions. When assessing bone health in Rett syndrome a comprehensive assessment of fracture history, mutation type, prescribed medication, pubertal development, mobility level, dietary intake and biochemical bone markers is recommended. A baseline densitometry assessment should be performed with accommodations made for size, with the frequency of surveillance determined according to individual risk. Lateral spine x-rays are also suggested. Increasing physical activity and initiating calcium and vitamin D supplementation when low are the first approaches to optimizing bone health in Rett syndrome. If individuals with Rett syndrome meet the ISCD criterion for osteoporosis in children, the use of bisphosphonates is recommended. CONCLUSION: A clinically significant history of fracture in combination with low bone densitometry findings is necessary for a diagnosis of osteoporosis. These evidence and consensus-based guidelines have the potential to improve bone health in those with Rett syndrome, reduce the frequency of fractures, and stimulate further research that aims to ameliorate the impacts of this serious comorbidity.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,076
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,141
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Revue systématique · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: aucune
Score de désaccord entre enseignants0,076
Score d'incertitude au seuil0,400

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0760,141
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0030,002
Méta-épidémiologie (sens large)0,0030,006
Bibliométrie0,0160,008
Études des sciences et des technologies0,0030,003
Communication savante0,0060,006
Science ouverte0,0100,007
Intégrité de la recherche0,0110,008
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0080,005

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,303
Tête enseignante GPT0,415
Écart entre enseignants0,112 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeRevue systématique
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations118
Publié2016
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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