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Enregistrement W2285551727 · doi:10.1186/1710-1492-10-s2-a36

Early presentation of clinical hereditary angioedema symptoms in an infant

2014· article· en· W2285551727 sur OpenAlexaffvenue
Hoang Pham, Stephanie Santucci, William H. Yang

Notice bibliographique

RevueAllergy Asthma and Clinical Immunology · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCoagulation, Bradykinin, Polyphosphates, and Angioedema
Établissements canadiensOttawa Allergy Research CorporationUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésHereditary angioedemaMedicinePediatricsMedical diagnosisPresentation (obstetrics)Differential diagnosisHormone replacement therapy (female-to-male)DanazolQuality of life (healthcare)Intensive care medicineGynecologyDermatologySurgeryInternal medicineEndometriosisPathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Timely diagnosis of hereditary angioedema (HAE) is challenging in children. The barriers include lack of awareness of HAE, communication difficulties, diagnostic testing limitations, and broad differential diagnoses for symptoms of HAE. Consequently, there has been no definitive study on the age of onset of symptoms of HAE in children. This lack of awareness can result in reduced quality of life due to suboptimal treatment of symptoms, significant delay in diagnosis, and/or misdiagnosis, which can result in unnecessary tests, treatments, and procedures. Current literature suggests that the mean age of onset is in the second decade of life, which is worsened by puberty, estrogen containing contraception, or estrogen hormone replacement therapy, but symptoms can also be present under one year. Here we present a case report of an infant not previously diagnosed with clinical symptoms of HAE but born from a mother with type I HAE. Cord blood for C1-INH and C4 protein quantities were obtained at time of delivery. Parents were requested to monitor the child for symptoms and pictures were taken to document any clinically suspicious edema and/or rashes. Repeat laboratory testing was done after 1 year of age. Cord blood results show C1-INH <0.12 (0.21-0.39) g/L and C4 0.08 (0.07 – 0.30) g/L. At 9 months, the child’s mother noted slight periorbital edema, which was documented with pictures. At 14 and 18 months, the child developed a rash on her torso and arms that resembled erythema marginatum; both episodes were documented with pictures. Clinical symptoms of HAE may begin as early as 9 months without any triggers. Parents and clinicians need to be vigilant and properly diagnose HAE to optimize the quality of life for these young patients and their families. We emphasize a high index of clinical suspicion of HAE should begin even in the early infant period.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,027
Tête enseignante GPT0,353
Écart entre enseignants0,326 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2014
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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