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Enregistrement W2345476017 · doi:10.1055/s-0036-1571792

Epilepsy in Neurological Phenotypes of Epidermal Nevus Syndrome

2016· article· en· W2345476017 sur OpenAlexaff
Laura Flores‐Sarnat

Notice bibliographique

RevueJournal of Pediatric Epilepsy · 2016
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic and rare skin diseases.
Établissements canadiensAlberta Children's HospitalUniversity of Calgary
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésEpilepsyDermatologyNevusMedicinePathologyBiologyNeuroscienceGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Epidermal nevus syndrome (ENS) encompasses a group of congenital genetic disorders characterized by the association of an epidermal nevus with systemic anomalies including the brain. The most frequent subtype with neurological features is <i>linear sebaceous nevus syndrome</i> (LSNS), followed by keratinocytic nevus syndrome (ENS). Both are caused by postzygotic <i>RAS</i> mutations. All forms of ENS are mosaic disorders that share a common embryological basis and pathogenesis as <i>neurocristopathies</i>. The lines of Blaschko indicate the cutaneous migratory pathways of neural crest. Neural crest defects explain the development of nevi and associated multisystemic anomalies: brain, ocular, osseous, muscular, orodental, cardiovascular, endocrine, renal/urinary, and adipose tissue. Epilepsy and cognitive and motor deficits are caused mainly by hemimegalencephaly (HME), a closely related mosaic anomaly caused by somatic mutations in PI3K–AKT3–mTOR pathway that determines overgrowth. The usual onset of epilepsy is in the neonatal period or early infancy, often as infantile spasms. The pioneer description of nevus sebaceous in 1895 by Jadassohn is the basis for delineating the LSNS. The eponym “Schimmelpenning syndrome” as a substitute for that long-established term makes no sense in the context of the large number of authors who contributed to defining this syndrome. A review of 111 cases of LSNS and other subtypes enabled a classification of neurological phenotypes; epilepsy occurred in 77% and HME in 38%. Three distinctive additional syndromes also are within the spectrum of ENS: CLOVES, SCALP, and Heide's syndrome. The impact of epilepsy in patients affected by ENS is related to time of onset and extent of brain anomalies. Timing of the mutation determines the phenotype and severity of the systemic lesions.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,014
Score d'incertitude au seuil0,405

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,234
Écart entre enseignants0,225 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations11
Publié2016
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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