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Enregistrement W2438042926 · doi:10.1017/cjn.2016.109

P.003 Health-related quality of life (HRQOL) for genetically determined leukoencephalopathy patients and their families

2016· article· en· W2438042926 sur OpenAlexvenueno aff
Amytice Mirchi, Félixe Pelletier, LT Tran, Amy Pizzino, M. E. Dilenge, Nancy Braverman, Adeline Vanderver, Federico Roncarolo, Geneviève Bernard

Notice bibliographique

RevueCanadian Journal of Neurological Sciences / Journal Canadien des Sciences Neurologiques · 2016
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueRNA regulation and disease
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineQuality of life (healthcare)AmbulatoryPhysical therapyPopulationPediatricsInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: Genetic leukoencephalopathies are a group of neurodegenerative diseases imposing a great burden on patients and families. There is no previous systematic study looking at the impacts of these diseases. Methods: HRQOL was assessed using the Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL) model. A total of 24 patients with genetically determined leukoencephalopathies and their family members completed the PedsQL questionnaires. Detailed clinical assessments were performed at the time the questionnaires were filled. HRQOL results were correlated with the severity of the clinical features and the presence vs. absence of a definitive molecular diagnosis. Results: Preliminary results show lower PedsQL total scores for patients without compared to with a molecular diagnosis. Emotional and physical functioning scores were significantly impaired in patients without a molecular diagnosis. Lower total scores were obtained for patients who presented more severe clinical features such as lost ambulatory functions and dysphagia. Conclusions: Overall, our preliminary results indicate that patients without a molecular diagnosis have an impaired HRQOL and that more severely affected patients have a poorer HRQOL. Further analyses and studies on a larger population of patients in a prospective fashion are required to assess the burden of these diseases and identify potential modifiable factors.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,003
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,004
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesÉtudes des sciences et des technologies
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,054
Score d'incertitude au seuil0,998

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0030,004
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0010,004
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,030
Tête enseignante GPT0,269
Écart entre enseignants0,239 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2016
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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