Testing the Feasibility of a Passive and Active Case Ascertainment System for Multiple Rare Conditions Simultaneously: The Experience in Three US States
Notice bibliographique
Résumé
BACKGROUND: Owing to their low prevalence, single rare conditions are difficult to monitor through current state passive and active case ascertainment systems. However, such monitoring is important because, as a group, rare conditions have great impact on the health of affected individuals and the well-being of their caregivers. A viable approach could be to conduct passive and active case ascertainment of several rare conditions simultaneously. This is a report about the feasibility of such an approach. OBJECTIVE: To test the feasibility of a case ascertainment system with passive and active components aimed at monitoring 3 rare conditions simultaneously in 3 states of the United States (Colorado, Kansas, and South Carolina). The 3 conditions are spina bifida, muscular dystrophy, and fragile X syndrome. METHODS: Teams from each state evaluated the possibility of using current or modified versions of their local passive and active case ascertainment systems and datasets to monitor the 3 conditions. Together, these teams established the case definitions and selected the variables and the abstraction tools for the active case ascertainment approach. After testing the ability of their local passive and active case ascertainment system to capture all 3 conditions, the next steps were to report the number of cases detected actively and passively for each condition, to list the local barriers against the combined passive and active case ascertainment system, and to describe the experiences in trying to overcome these barriers. RESULTS: During the test period, the team from South Carolina was able to collect data on all 3 conditions simultaneously for all ages. The Colorado team was also able to collect data on all 3 conditions but, because of age restrictions in its passive and active case ascertainment system, it was able to report few cases of fragile X syndrome. The team from Kansas was able to collect data only on spina bifida. For all states, the implementation of an active component of the ascertainment system was problematic. The passive component appears viable with minor modifications. CONCLUSIONS: Despite evident barriers, the joint passive and active case ascertainment of rare disorders using modified existing surveillance systems and datasets seems feasible, especially for systems that rely on passive case ascertainment.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,138 | 0,154 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,001 | 0,001 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,002 |
| Études des sciences et des technologies | 0,005 | 0,004 |
| Communication savante | 0,003 | 0,003 |
| Science ouverte | 0,004 | 0,008 |
| Intégrité de la recherche | 0,002 | 0,003 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,001 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».