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Enregistrement W2518965474 · doi:10.1002/humu.23117

Assessment of the InSiGHT Interpretation Criteria for the Clinical Classification of 24<i>MLH1</i>and<i>MSH2</i>Gene Variants

2016· article· en· W2518965474 sur OpenAlexfundno aff
Rossella Tricarico, Mariann Kasela, Cristina Mareni, Bryony A. Thompson, Aurélie Drouet, Lucia Staderini, Greta Gorelli, Francesca Crucianelli, Valentina Ingrosso, Jukka Kantelinen, Laura Papi, Maria De Angioletti, Margherita Berardi, Pascaline Gaildrat, Omar Soukarieh, Daniela Turchetti, Alexandra Martins, Amanda B. Spurdle, Minna Nyström, Maurizio Genuardi

Notice bibliographique

RevueHuman Mutation · 2016
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueGenetic factors in colorectal cancer
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesDirection Générale de l’offre de SoinsEuropean Research CouncilInstitute of GeneticsNational Institutes of HealthKarolinska InstitutetInstitut National Du CancerNational Health and Medical Research CouncilKuwait UniversityCardiff UniversityFondation ARC pour la Recherche sur le CancerUniversity of New South WalesWestern Sydney UniversityNational Cancer InstituteIstituto Toscano Tumori
Mots-clésBiologyMLH1MSH2GeneticsLynch syndromeGeneGermlineComputational biologyDNA mismatch repairGermline mutationPopulationAlleleMutationBioinformaticsDNA repair

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Pathogenicity assessment of DNA variants in disease genes to explain their clinical consequences is an integral component of diagnostic molecular testing. The International Society for Gastrointestinal Hereditary Tumors (InSiGHT) has developed specific criteria for the interpretation of mismatch repair (MMR) gene variants. Here, we performed a systematic investigation of 24 MLH1 and MSH2 variants. The assessments were done by analyzing population frequency, segregation, tumor molecular characteristics, RNA effects, protein expression levels, and in vitro MMR activity. Classifications were confirmed for 15 variants and changed for three, and for the first time determined for six novel variants. Overall, based on our results, we propose the introduction of some refinements to the InSiGHT classification rules. The proposed changes have the advantage of homogenizing the InSIGHT interpretation criteria with those set out by the Evidence-based Network for the Interpretation of Germline Mutant Alleles (ENIGMA) consortium for the BRCA1/BRCA2 genes. We also observed that the addition of only few clinical data was sufficient to obtain a more stable classification for variants considered as "likely pathogenic" or "likely nonpathogenic." This shows the importance of obtaining as many as possible points of evidence for variant interpretation, especially from the clinical setting.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,925
Score d'incertitude au seuil0,157

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,095
Tête enseignante GPT0,422
Écart entre enseignants0,327 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations37
Publié2016
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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