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Enregistrement W2523875733 · doi:10.1002/uog.15627

EP09.30: Prenatal presentation of a rare genetic condition: a case report of <scp>CCF</scp>

2015· article· en· W2523875733 sur OpenAlexaff
Marie‐Christine Roy, Katherine Thériault, Dorothée Dal Soglio, Marie-Ange Delrue, François Audibert, F. Rypens, S. Wavrant

Notice bibliographique

RevueUltrasound in Obstetrics and Gynecology · 2015
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCongenital limb and hand anomalies
Établissements canadiensCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineUniversité de Montréal
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicinePolydactylyHypoplasiaMicrocephalyClubfootHoloprosencephalyPresentation (obstetrics)SyndactylyFetusCraniofacialPediatricsAutopsyPrenatal diagnosisPregnancyAnatomySurgeryPathologyGeneticsDeformity

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The clubfoot congenital with or without deficiency of the long bones and/or mirror image polydactyly (CCF) syndrome is a rare genetic condition. We report the case of a 30-year-old patient referred to our tertiary care centre for elevated AFP (2.56 MoM) in the second trimester. Many fetal anomalies were noticed at the 18th-week ultrasound, mainly affecting the heart and lower limbs which were in jackknife position. A single 10th percentile bone was found in each leg. Both feet were totally inverted and hyperflexed in relation to the leg. There was an abnormal position of the great cardiac vessels and a possible IVC. The CGH analysis revealed a 46XY fetus with interstitial deletion on chromosome 5 (5 q31. 1q32). The PITX1 gene mutation on this chromosome is associated with CCF. After medical termination of pregnancy at 19 weeks, an autopsy revealed tibial agenesia with peroneal incurvation, preaxial polydactyly of the left foot, craniofacial dysmorphism with microcephaly, cleft palate and visceral anomalies (microcolon and renal hypoplasia). CCF is an autosomal dominant syndrome with incomplete penetrance. An increased prevalence is found in males and in fetuses exposed to maternal smoking. Clubfoot can be isolated or associated with other anomalies, as seen on this case. Supporting information can be found in the online version of this abstract Please note: The publisher is not responsible for the content or functionality of any supporting information supplied by the authors. Any queries (other than missing content) should be directed to the corresponding author for the article.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,005
Score d'incertitude au seuil0,016

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0030,001
Études des sciences et des technologies0,0020,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0050,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0050,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,013
Tête enseignante GPT0,254
Écart entre enseignants0,240 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2015
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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