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Enregistrement W2526178173 · doi:10.1002/uog.15630

EP09.33: Early prenatal diagnosis of Golabi syndrome

2015· article· en· W2526178173 sur OpenAlexaff
A. Labrecque, Katherine Thériault, Marie‐Ange Delrue, Emmanuelle Lemyre, F. Rypens, S. Wavrant

Notice bibliographique

RevueUltrasound in Obstetrics and Gynecology · 2015
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic Syndromes and Imprinting
Établissements canadiensUniversité de MontréalCentre Hospitalier Universitaire Sainte-Justine
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicinePolyhydramniosOrganomegalyPrenatal diagnosisAmniotic fluid indexPediatricsFailure to thriveObstetricsAmniotic fluidFetusPregnancyGynecologyPathologyPolyneuropathy

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The Simpson-Golabi-Behmel syndrome (SGBS) is a rare X-linked recessive disorder characterised by a pre- and postnatal overgrowth. A mutation on the GPC3 gene has been found in the majority of cases described. Organomegaly, facial dysmorphism, skeletal malformations, tumor predisposition and intellectual disability have also been described. A 29-year old mother was referred to our tertiary care centre at 22 weeks for a marked polyhydramnios, bilateral fetal renal dilation and echogenic bowels in a male fetus. An ultrasound was repeated at 24 weeks revealing a fetal macrosomia (>97th percentile) with severe polyhydramnios (>97th percentile), right renal pyelectasis and right foot anomaly. After genetic counselling, the patient declined diagnostic procedure. The amniotic fluid index was monitored weekly and at 28 weeks, an amnioreduction was performed for threatened preterm labour secondary to the severe polyhydramnios. An aCGH was realised on the amniotic fluid obtained from the amnioreduction. This analysis revealed a duplication of the exon 7 in the GPC3 gene. Postnatal examination of the boy was concordant with the diagnosis of SGBS (facial dysmorphism, nephromegaly, diasthasis recti, vertebral anomalies). Functional studies are ongoing to confirm the pathological effect of this variation. A 32 weeks premature preterm rupture of membrane preceded the vaginal delivery at 33 + 1 weeks of a 2,400 g healthy baby boy. The postnatal examination of the newborn was concordant with the diagnosis of SGBS. Supporting information can be found in the online version of this abstract Please note: The publisher is not responsible for the content or functionality of any supporting information supplied by the authors. Any queries (other than missing content) should be directed to the corresponding author for the article.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,015
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,070
Score d'incertitude au seuil0,994

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,015
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,013
Tête enseignante GPT0,233
Écart entre enseignants0,220 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2015
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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