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Enregistrement W2588184702 · doi:10.1542/peds.2016-1281

Are Patients With Loeys-Dietz Syndrome Misdiagnosed With Beals Syndrome?

2017· article· en· W2588184702 sur OpenAlexaff
Rebecca Woolnough, Andrew Dhawan, Kimberly Dow, Jagdeep S. Walia

Notice bibliographique

RevuePEDIATRICS · 2017
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueConnective tissue disorders research
Établissements canadiensQueen's University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineArachnodactylyOMIM : Online Mendelian Inheritance in ManMarfan syndromePhenotypeInternal medicineGeneticsGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Beals syndrome, also known as congenital contractural arachnodactyly (Online Mendelian Inheritance in Man: 121050), is an autosomal dominant disorder caused by a mutation in FBN2 that is typically characterized by congenital contractures and arachnodactyly. It shares a number of phenotypic features with Loeys-Dietz syndrome (Online Mendelian Inheritance in Man: 609192). Loeys-Dietz syndrome, initially described in 2005, is associated with mutations for the transforming growth factor β receptor and is characterized by findings of cerebral, thoracic, and abdominal arterial aneurysms. This report describes a 17-year-old male patient with a typical neonatal diagnosis of Beals syndrome. At age 15 years, an echocardiogram conducted in response to an aortic dissection in his father showed moderate aortic root dilation, prompting comprehensive testing for aortopathies, revealing a mutation in TGFBR1, thereby changing the diagnosis to Loeys-Dietz syndrome. Previously published reports have not implicated any mutation of the transforming growth factor β receptor genes in cases of Beals syndrome. This case underscores that due to significant phenotypic overlap, there is utility in a full panel of testing, including genes for hereditary connective tissue disorders with vascular involvement, as well as FBN2. Likewise, young patients who have tested negative for FBN2 should be tested for hereditary connective tissue disorders with vascular involvement.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,004
Score d'incertitude au seuil0,757

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,011
Tête enseignante GPT0,261
Écart entre enseignants0,250 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations11
Publié2017
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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