Neuroanatomy in mouse models of Rett syndrome is related to the severity of Mecp2 mutation and behavioral phenotypes
Notice bibliographique
Résumé
Rett syndrome (RTT) is a neurodevelopmental disorder that predominantly affects girls. The majority of RTT cases are caused by de novo mutations in methyl-CpG-binding protein 2 (MECP2), and several mouse models have been created to further understand the disorder. In the current literature, many studies have focused their analyses on the behavioral abnormalities and cellular and molecular impairments that arise from Mecp2 mutations. However, limited efforts have been placed on understanding how Mecp2 mutations disrupt the neuroanatomy and networks of the brain. In this study, we examined the neuroanatomy of male and female mice from the Mecp2 tm1Hzo , Mecp2 tm1.1Bird/J , and Mecp2 tm2Bird/J mouse lines using high-resolution magnetic resonance imaging (MRI) paired with deformation-based morphometry to determine the brain regions susceptible to Mecp2 disruptions. We found that many cortical and subcortical regions were reduced in volume within the brains of mutant mice regardless of mutation type, highlighting regions that are susceptible to Mecp2 disruptions. We also found that the volume within these regions correlated with behavioral metrics. Conversely, regions of the cerebellum were differentially affected by the type of mutation, showing an increase in volume in the mutant Mecp2 tm1Hzo brain relative to controls and a decrease in the Mecp2 tm1.1Bird/J and Mecp2 tm2Bird/J lines. Our findings demonstrate that the direction and magnitude of the neuroanatomical differences between control and mutant mice carrying Mecp2 mutations are driven by the severity of the mutation and the stage of behavioral impairments.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,003 | 0,000 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,001 |
| Communication savante | 0,001 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,001 | 0,001 |
| Intégrité de la recherche | 0,001 | 0,002 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,003 | 0,001 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».