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Enregistrement W2715146743 · doi:10.1038/s41598-017-03054-8

Rare Variant Analysis of Human and Rodent Obesity Genes in Individuals with Severe Childhood Obesity

2017· article· en· W2715146743 sur OpenAlexaff
Audrey E. Hendricks, Elena G. Bochukova, Gaëlle Marenne, Julia M. Keogh, Neli Atanassova, Rebecca Bounds, Eleanor Wheeler, Vanisha Mistry, Elana Henning, Antje Körner, Dawn Muddyman, Shane McCarthy, Anke Hinney, Johannes Hebebrand, Robert A. Scott, Claudia Langenberg, Praveen Surendran, Joanna M. M. Howson, Adam S. Butterworth, John Danesh, Børge G. Nordestgaard, Sune F. Nielsen, Shoaib Afzal, Sofia Papadia, Sofie Ashford, Sumedha Garg, Glenn L. Millhauser, Rafael I. Palomino, Alexandra Kwasniewska, Ioanna Tachmazidou, Stephen O’Rahilly, Eleftheria Zeggini, Inês Barroso, I. Sadaf Farooqi, Michaela Benzeval, Jonathan Burton, Nicholas Buck, Annette Jäckle, Meena Kumari, Heather Laurie, Peter Lynn, Stephen Pudney, Birgitta Rabe, Dieter Wolke, Kim Overvad, Anne Tjønneland, Francoise Clavel-Chapelon, Rudolf Kaaks, Heiner Boeing, Antonia Trichopoulou, Pietro Ferrari, Domenico Palli, Vittorio Krogha, Salvatore Panico, Rosario Tuminoa, Giuseppe Matullo, Jolanda M.A. Boer, Yvonne T. van der Schouw, Elisabete Weiderpass, J. Ramón Quirós, María‐José Sánchez, Carmen Navarro, Conchi Moreno‐Iribas, Larraitz Arriola, Olle Melander, Patrik Wennberg, Timothy J. Key, Elio Ríboli, Saeed Al Turki, Carl A. Anderson, Richard Anney, Dinu Antony, María Soler Artigas, Muhammad Ayub, Senduran Bala, Jeffrey C. Barrett, Phil Beales, Jamie Bentham, Shoumo Bhattacharyaa, Ewan Birney, Douglas Blackwooda, Martin Bobrow, Patrick Bolton, Chris Boustred, Gerome Breen, Mattia Calissanoa, Keren Carss, Ruth Charlton, Krishna Chatterjee, Lu Chen, Antonio Ciampia, Sebahattin Çırak, Peter Clapham, Gail Clement, Guy Coates, Massimiliano Coccaa, David Collier, Catherine Cosgrove, Tony Coxa, Nick Craddock, Lucy Crooks, Sarah Curran, David Curtis, Allan Daly, Petr Danecek, Ian N. M. Day, Aaron Day-Williams, Anna F. Dominiczak, Thomas A. Down, Yuanping Du, Ian Dunham, Richard Durbin, Sarah Edkins, Rosemary Ekong, Peter Ellis, David M. Evansa, David Fitzpatrick, Paul Flicek, James Floyd, A. Reghan Foley, Christopher S. Franklin, Marta Futema, Louise Gallagher, Tom R. Gaunt, Matthias Geihs, Daniel Geschwind, Celia M.T. Greenwood, Heather Griffin, Detelina Grozeva, Xiaosen Guo, Xueqin Guo, Hugh Gurling, Deborah Hart, Peter Holmans, Bryan Howie, Jie Huang, Tim Hubbard, Steve E. Humphries, Matthew E. Hurles, Pirro G. Hysi, Valentina Iotchkova, David K. Jackson, Yalda Jamshidi, Christopher Joyce, Konrad J. Karczewski, Jane Kaye, Thomas Keane, John P. Kemp, Karen L. Kennedy, Alastair Kent, Farrah Khawaja, Margriet van Kogelenberg, Anja Kolb‐Kokocinski, Geneviève Lachance, Cordelia Langford, Daniel J. Lawson, Irene Lee, Monkol Lek, Rui Li, Jieqin Liang, Hong Lin, Ryan Liu, Jouko Lönnqvist, Luís R. Lopes, Margarida Lopes, Daniel G. MacArthur, Massimo Mangino, Jonathan Marchini, John Maslen, Iain Mathieson, Peter McGuffin, Andrew M. McIntosh, Andrew G. McKechanie, Andrew McQuillin, Yasin Memari, Sarah Metrustry, Nicola Migone, Josine L. Min, Hannah M. Mitchison, Alireza Moayyeri, Andrew P. Morris, James Morris, Francesco Muntoni, Kate Northstone, Michael O‘Donovan, Alexandros Onoufriadis, Karim Oualkacha, Michael J. Owen, Aarno Palotie, Kalliope Panoutsopoulou, Victoria Parker, Jeremy Parr, Lavinia Paternoster, Tiina Paunio, Felicity Payne, Stewart J. Payne, John R. B. Perry, Olli Pietiläinen, Vincent Plagnol, Rebecca C. Pollitt, David J. Porteous, Sue Povey, Michael A. Quail, Lydia Quaye, F. Lucy Raymond, Karola Rehnström, J. Brent Richards, Cheryl K. Ridout, Susan M. Ring, Graham R. S. Ritchie, Nicola Roberts, Rachel L. Robinson, David B. Savage, Peter Scambler, Stephan Schiffels, Miriam Schmidts, Nadia Schoenmakers, Richard H. Scott, Robert K. Semple, Eva Serra, Sally I. Sharp, Adam Shaw, Hashem A. Shihab, So-Youn Shin, David Skuse, Kerrin S. Small, Carol Smee, Blair H. Smith, George Davey Smith, Nicole Soranzo, Lorraine Southam, Olivera Spasic-Boskovic, Timothy D. Spector, David St Clair, Beaté St Pourcain, Jim Stalker, Elizabeth Stevens, Jianping Sun, Gabriela Surdulescu, Jaana Suvisaari, Petros Syrris, Rohan Taylor, Jing Tian, Nicholas J. Timpson, Martin D. Tobin, Ana M. Valdes, Anthony M. Vandersteen, Parthiban Vijayarangakannan, Peter M. Visscher, Louise V. Wain, Klaudia Walter, James Walters, Guangbiao Wang, Jun Wang, Yu Wang, Kirsten Ward, Tamieka Whyte, Hywel Williams, Kathleen A. Williamson, Crispian Wilson, Scott G. Wilson, Kim Wong, Changjiang Xu, Jian Yang, Feng Zhang, Pingbo Zhang, Hou-Feng Zheng

Notice bibliographique

RevueScientific Reports · 2017
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAdipose Tissue and Metabolism
Établissements canadiensUniversité du Québec à MontréalJewish General HospitalMcGill UniversityQueen's University
Organismes subventionnairesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesMedical Research CouncilNational Institutes of HealthFreistaat SachsenIsrael Science FoundationUniversity of CambridgeNational Institute of General Medical SciencesNational Institute for Health and Care ResearchDeutsche ForschungsgemeinschaftUnderstanding SocietyBritish Heart FoundationWellcome TrustUniversity of EssexNIHR Cambridge Biomedical Research CentreEuropean Regional Development FundEconomic and Social Research CouncilEuropean CommissionPfizer
Mots-clésObesityRodentGeneHuman obesityChildhood obesityBioinformaticsMedicineComputational biologyGeneticsBiologyInternal medicineOverweightEcology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Obesity is a genetically heterogeneous disorder. Using targeted and whole-exome sequencing, we studied 32 human and 87 rodent obesity genes in 2,548 severely obese children and 1,117 controls. We identified 52 variants contributing to obesity in 2% of cases including multiple novel variants in GNAS , which were sometimes found with accelerated growth rather than short stature as described previously. Nominally significant associations were found for rare functional variants in BBS1 , BBS9 , GNAS , MKKS , CLOCK and ANGPTL6 . The p.S284X variant in ANGPTL6 drives the association signal (rs201622589, MAF~0.1%, odds ratio = 10.13, p-value = 0.042) and results in complete loss of secretion in cells. Further analysis including additional case-control studies and population controls (N = 260,642) did not support association of this variant with obesity (odds ratio = 2.34, p-value = 2.59 × 10 −3 ), highlighting the challenges of testing rare variant associations and the need for very large sample sizes. Further validation in cohorts with severe obesity and engineering the variants in model organisms will be needed to explore whether human variants in ANGPTL6 and other genes that lead to obesity when deleted in mice, do contribute to obesity. Such studies may yield druggable targets for weight loss therapies.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,433

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,275
Écart entre enseignants0,258 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations71
Publié2017
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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