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Enregistrement W2750320785 · doi:10.1038/s41598-017-09320-z

Susceptible genes and disease mechanisms identified in frontotemporal dementia and frontotemporal dementia with Amyotrophic Lateral Sclerosis by DNA-methylation and GWAS

2017· article· en· W2750320785 sur OpenAlexafffund
Erdogan Taskesen, Aniket Mishra, Sophie van der Sluis, Raffaele Ferrari, D. G. Hernandez, M. A. Nalls, Jonathan D. Rohrer, Adaikalavan Ramasamy, John B. Kwok, Carol Dobson‐Stone, Peter R. Schofield, Glenda M. Halliday, J. R. Hodges, Olivier Piguet, Lauren Bartley, Emma E. Thompson, Eric Haan, Israel Alejandro Quijano-Hernández, Agustı́n Ruiz, Merçé Boada, Barbara Borroni, Alessandro Padovani, Carlos Cruchaga, Nigel J. Cairns, Luisa Benussi, Giuliano Binetti, Roberta Ghidoni, Gianluigi Forloni, Diego Albani, Daniela Galimberti, Chiara Fenoglio, María Serpente, Elio Scarpini, Jordi Clarimón, Alberto Lleó, Rafael Blesa, Maria Landqvist Waldö, Kristina Nilsson, Christer Nilsson, I. R. A. Mackenzie, Ging‐Yuek Robin Hsiung, David Mann, Jordan Grafman, Christopher M. Morris, Johannes Attems, Timothy D. Griffiths, Ian G. McKeith, Alan Thomas, Pietro Pietrini, Edward D. Huey, Eric M. Wassermann, Atik Baborie, Evelyn Jaros, Michael Tierney, Pau Pástor, Cristina Razquín, Sara Ortega‐Cubero, Elena Alonso, Robert Perneczky, Janine Diehl‐Schmid, Panagiotis Alexopoulos, Andrea Kurz, Innocenzo Rainero, Elisa Rubino, Lorenzo Pinessi, Ekaterina Rogaeva, Peter St George‐Hyslop, Giacomina Rossi, Fabrizio Tagliavini, Giorgio Giaccone, James B. Rowe, Johannes C. M. Schlachetzki, James Uphill, J. Collinge, Simon Mead, Adrian Danek, Vivianna M. Van Deerlin, Murray Grossman, John Q. Trojanowski, Julie van der Zee, Christine Van Broeckhoven, Stefano F. Cappa, Isabelle Leber, Didier Hannequin, Véronique Golfier, Martine Vercelletto, Alexis Brice, Benedetta Nacmias, Sandro Sorbi, Silvia Bagnoli, Irene Piaceri, Jens Høiriis Nielsen, L. E. Hjermind, Markus J. Riemenschneider, Manuel Mayhaus, Bernd Ibach, Gilles Gasparoni, Sabrina Pichler, Wei Gu, Martin N. Rossor, Nick C. Fox, Jason D. Warren, Maria Grazia Spillantini, Huw R. Morris, Patrizia Rizzu, Peter Heutink, Julie S. Snowden, Sara Rollinson, Anna Richardson, Alexander Gerhard, Amalia C. Bruni, Raffaele Maletta, Francesca Frangipane, Chiara Cupidi, Livia Bernardi, Maria Anfossi, Maura Gallo, Maria Elena Conidi, Nicoletta Smirne, R. Rademakers, Matthew Baker, Dennis W. Dickson, N. R. Graff-Radford, R. Petersen, D. S. Knopman, Keith A. Josephs, Bradley F. Boeve, J. E. Parisi, William W. Seeley, Bruce L. Miller, Anna M. Karydas, Howard Rosen, John C. van Swieten, Elise G.P. Dopper, Harro Seelaar, Philip Scheltens, Giancarlo Logroscino, Rosa Capozzo, Valeria Novelli, Annibale Alessandro Puca, M. Franceschi, A. Postiglione, Graziella Milan, Paolo Sorrentino, Mark Kristiansen, Huei-Hsin Chiang, Caroline Graff, Florence Pasquier, Adeline Rollin, Vincent Deramecourt, Thibaud Lebouvier, Dimitrios Kapogiannis, Luigi Ferrucci, Stuart Pickering‐Brown, A. B. Singleton, John Hardy, Parastoo Momeni, Jan H. Veldink, Michael A. van Es, August B. Smit, Daniëlle Posthuma, Yolande A.L. Pijnenburg

Notice bibliographique

RevueScientific Reports · 2017
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensUniversity of TorontoUniversity of AlbertaHealth Sciences CentreUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute on AgingNIHR Cambridge Biomedical Research CentreNIHR Newcastle Biomedical Research CentreNational Health and Medical Research CouncilCurePSPAustralian Research CouncilNational Institutes of HealthAlzheimer NederlandStiftelsen Konsul Thure Carlssons MinneNational Institute for Health and Care ResearchVlaamse regeringSwedish Brain PowerMedical Research CouncilTexas Tech UniversityHersenstichtingUniversiteit AntwerpenNovo NordiskKarolinska InstitutetUniversity College London Hospitals NHS Foundation TrustMinistero dell’Istruzione, dell’Università e della RicercaNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekJudith Jane Mason and Harold Stannett Williams Memorial FoundationFondation pour la Recherche sur AlzheimerCanadian Institutes of Health ResearchAlzheimer's SocietyMinistero della SaluteVetenskapsrådetDevelopment of Innovative Strategies for a Transdisciplinary approach to ALZheimer's diseaseFondazione CariploBelgian Federal Science Policy OfficeKing's College LondonU.S. Department of DefenseAlzheimer's Research TrustTexas Tech University Health Sciences CenterAgence Nationale de la RechercheWellcome TrustBundesministerium für Bildung und ForschungKing Faisal Specialist Hospital and Research CentreFonds Wetenschappelijk OnderzoekNovo Nordisk FondenNewcastle UniversityFondazione Cassa di Risparmio di Pistoia e PesciaInstituut Born-BungeStichting DioraphteMetLife FoundationU.S. Department of Health and Human ServicesStockholms Läns LandstingFondation pour la Recherche Médicale
Mots-clésFrontotemporal dementiaAmyotrophic lateral sclerosisGenome-wide association studyCandidate geneDNA methylationGeneticsBiologyC9orf72GeneEpigeneticsDementiaDiseaseMedicineSingle-nucleotide polymorphismPathologyGene expression

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Frontotemporal dementia (FTD) is a neurodegenerative disorder predominantly affecting the frontal and temporal lobes. Genome-wide association studies (GWAS) on FTD identified only a few risk loci. One of the possible explanations is that FTD is clinically, pathologically, and genetically heterogeneous. An important open question is to what extent epigenetic factors contribute to FTD and whether these factors vary between FTD clinical subgroup. We compared the DNA-methylation levels of FTD cases (n = 128), and of FTD cases with Amyotrophic Lateral Sclerosis (FTD-ALS; n = 7) to those of unaffected controls (n = 193), which resulted in 14 and 224 candidate genes, respectively. Cluster analysis revealed significant class separation of FTD-ALS from controls. We could further specify genes with increased susceptibility for abnormal gene-transcript behavior by jointly analyzing DNA-methylation levels with the presence of mutations in a GWAS FTD-cohort. For FTD-ALS, this resulted in 9 potential candidate genes, whereas for FTD we detected 1 candidate gene (ELP2). Independent validation-sets confirmed the genes DLG1, METTL7A, KIAA1147, IGHMBP2, PCNX, UBTD2, WDR35, and ELP2/SLC39A6 among others. We could furthermore demonstrate that genes harboring mutations and/or displaying differential DNA-methylation, are involved in common pathways, and may therefore be critical for neurodegeneration in both FTD and FTD-ALS.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,005
Score d'incertitude au seuil0,010

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0020,002
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,026
Tête enseignante GPT0,270
Écart entre enseignants0,245 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations44
Publié2017
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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