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Enregistrement W2789006266 · doi:10.1002/humu.23406

Mutational spectrum in a worldwide study of 29,700 families with<i>BRCA1</i>or<i>BRCA2</i>mutations

2018· article· en· W2789006266 sur OpenAlexafffund
Timothy R. Rebbeck, Tara M. Friebel, Eitan Friedman, Ute Hamann, Dezheng Huo, Ava Kwong, Edith Oláh, Olufunmilayo I. Olopade, Ángela R. Solano, Soo‐Hwang Teo, Mads Thomassen, Jeffrey N. Weitzel, TL Chan, Fergus J. Couch, David E. Goldgar, Torben A. Kruse, Edenir Inêz Palmero, Sue K. Park, Diana Torres, Elizabeth J. van Rensburg, Lesley McGuffog, Michael T. Parsons, Goska Leslie, Cora M. Aalfs, Julio E. Abugattas, Julian Adlard, Simona Agata, Kristiina Aittomäki, Lesley Andrews, Irene L. Andrulis, Aðalgeir Arason, Norbert Arnold, Banu Arun, Ella Asseryanis, Leo Auerbach, Jacopo Azzollini, Judith Balmañà, Monica Barile, Rósa B. Barkardóttir, Daniel Barrowdale, Javier Benı́tez, Andreas Berger, Raanan Berger, Amie Blanco, Kathleen R. Blazer, Marinus J. Blok, Valérie Bonadona, Bernardo Bonanni, Angela R. Bradbury, Carole Brewer, Bruno Buecher, Saundra S. Buys, Trinidad Caldés, Almuth Caliebe, Maria A. Caligo, Ian Campbell, Sandrine M. Caputo, Jocelyne Chiquette, Wendy K. Chung, Kathleen Claes, J. Margriet Collée, Jackie Cook, Rosemarie Davidson, Miguel de la Hoya, Kim De Leeneer, Antoine De Pauw, Capucine Delnatte, Orland Dı́ez, Yuan Chun Ding, Nina Ditsch, Susan M. Domchek, Cecilia M. Dorfling, Carolina Velázquez, Bernd Dworniczak, Jacqueline Eason, Douglas F. Easton, Rosalind A. Eeles, Hans Ehrencrona, Bent Ejlertsen, Christoph Engel, Stefanie Engert, D. Gareth Evans, Laurence Faivre, Lídia Feliubadaló, Sandra Fert Ferrer, Lenka Foretová, Jeffrey M. Fowler, Debra Frost, Henrique C.R. Galvão, Patricia A. Ganz, Judy E. Garber, Marion Gauthier‐Villars, Andrea Gehrig, Anne‐Marie Gerdes, Paul Gesta, Giuseppe Giannini, Sophie Giraud, Gord Glendon, Andrew K. Godwin, Mark H. Greene, Jacek Gronwald, Angelica M. Gutierrez‐Barrera, Eric Hahnen, Jan Hauke, Alex Henderson, Julia Hentschel, Frans B. L. Hogervorst, Ellen Honisch, Evgeny N. Imyanitov, Claudine Isaacs, Louise Izatt, Á. Izquierdo, Anna Jakubowska, Paul A. James, Ramūnas Janavičius, Uffe Birk Jensen, Esther M. John, Joseph Vijai, Katarzyna Kaczmarek, Beth Y. Karlan, Karin Kast, kConFab Investigators, Sung-Won Kim, Irene Konstantopoulou, Jacob Korach, Yael Laitman, Adriana Lasa, Christine Lasset, Conxi Lázaro, Annette Lee, Min Hyuk Lee, Jenny Lester, Fabienne Lesueur, Annelie Liljegren, Noralane M. Lindor, Michel Longy, Jennifer T. Loud, Karen H. Lu, Jan Lubiński, Eva Macháčková, Siranoush Manoukian, Véronique Mari, Cristina Martínez-Bouzas, Zoltán Mátrai, Noura Mebirouk, Hanne Meijers‐Heijboer, Alfons Meindl, Arjen R. Mensenkamp, Ugnius Mickys, Austin Miller, Marco Montagna, Kirsten B. Moysich, Anna Marie Mulligan, Jacob Musinsky, Susan L. Neuhausen, Heli Nevanlinna, Joanne Ngeow, Huu Phuc Nguyen, Dieter Niederacher, Henriette Roed Nielsen, Finn C. Nielsen, Robert L. Nussbaum, Kenneth Offit, Anna Öfverholm, Kai‐Ren Ong, Ana Osório, Laura Papi, J. Papp, Barbara Pasini, Inge Søkilde Pedersen, Ana Peixoto, Nina Peruga, Paolo Peterlongo, Esther Pohl, Nisha Pradhan, Karolina Prajzendanc, Fabienne Prieur, Pascal Pujol, Paolo Radice, Susan J. Ramus, Johanna Rantala, Muhammad Usman Rashid, Kerstin Rhiem, Mark E. Robson, Gustavo C. Rodriguez, Mark T. Rogers, Vilius Rudaitis, Ane Yde Schmidt, Rita K. Schmutzler, Leigha Senter, Payal D. Shah, Priyanka Sharma, Lucy Side, Jacques Simard, Christian F. Singer, Anne‐Bine Skytte, Thomas P. Slavin, Katie Snape, Hagay Sobol, Melissa C. Southey, Linda Steele, Doris Steinemann, Grzegorz Sukiennicki, Christian Sutter, Csilla I. Szabo, Yen Y. Tan, Manuel R. Teixeira, Mary Beth Terry, Àlex Teulé, Abigail Thomas, Darcy L. Thull, Marc Tischkowitz, Silvia Tognazzo, Amanda Ewart Toland, Sabine Topka, Alison H. Trainer, Nadine Tung, Christi J. van Asperen, Annemieke H. van der Hout, Lizet E. van der Kolk, Rob B. van der Luijt, Mattias Van Heetvelde, Liliana Varesco, Raymonda Varon‐Mateeva, Ana Vega, Cynthia Villarreal‐Garza, Anna von Wachenfeldt, Lisa Walker, Shan Wang‐Gohrke, Barbara Wappenschmidt, Bernhard H. F. Weber, Drakoulis Yannoukakos, Sook-Yee Yoon, Cristina Zanzottera, Jamal Zidan, Kristin K. Zorn, Christina G. Selkirk, Peter J. Hulick, Georgia Chenevix‐Trench, Amanda B. Spurdle, Antonis C. Antoniou, Katherine L. Nathanson

Notice bibliographique

RevueHuman Mutation · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueBRCA gene mutations in cancer
Établissements canadiensMcGill UniversityUniversité LavalLunenfeld-Tanenbaum Research InstituteMount Sinai HospitalCentre hospitalier universitaire de QuébecHôpital du Saint-SacrementUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesJonsson Comprehensive Cancer CenterNational Center for Advancing Translational SciencesInstituto de Salud Carlos IIICanadian Institutes of Health Researchlékařská fakulta Univerzity KarlovyNational Institutes of HealthCentro de Investigación Biomédica en Red de CáncerFox Chase Cancer CenterMinistero dello Sviluppo EconomicoMedical Research CouncilUppsala UniversitetHospices Civils de LyonRadboud Universitair Medisch CentrumSahlgrenska UniversitetssjukhusetInstitut National Du CancerLeids Universitair Medisch CentrumAssociazione Italiana per la Ricerca sul CancroFinanciadora de Estudos e ProjetosKWF KankerbestrijdingLietuvos Mokslo TarybaLinköpings UniversitetHungarian Scientific Research FundLunds UniversitetPontificia Universidad JaverianaNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekMinistero della SaluteInstitut Català de la SalutInstitut Gustave-RoussyUniversity of PennsylvaniaConsejo Nacional de Investigaciones Científicas y TécnicasNorway GrantsGeneralitat de CatalunyaErasmus Medisch CentrumVrije Universiteit AmsterdamFundación Mutua MadrileñaMinistère du Développement Économique, de l’Innovation et de l’ExportationRadboud UniversiteitNational Medical Research CouncilMaastricht Universitair Medisch CentrumUniversiteit LeidenCancer Association of South AfricaMinisterstvo Školství, Mládeže a TělovýchovyNational Breast Cancer FoundationNemzeti Kutatási Fejlesztési és Innovációs HivatalNational Institute for Health and Care ResearchCanadian Breast Cancer Research AllianceCentre Léon BérardGovernment of CanadaNational Cancer InstituteLiga Portuguesa Contra o CancroHospital de Câncer de BarretosFundação de Amparo à Pesquisa do Estado de São PauloEuropean CommissionNorthShore University HealthSystemCancer Research UKMemorial Sloan-Kettering Cancer CenterFondation du cancer du sein du QuébecWellcome TrustDavid F. and Margaret T. Grohne Family FoundationMcGill UniversityBreast Cancer Research FoundationUniverzita Karlova v PrazeUnicancerDeutsches KrebsforschungszentrumCancer Center, University of KansasCancerfondenIstituto Oncologico VenetoUmeå UniversitetRoyal Marsden NHS Foundation TrustDeutsche KrebshilfeLee FoundationGenome CanadaRijksuniversiteit GroningenUniversity of California, San FranciscoCreighton UniversityNRG OncologyDr. Ralph and Marian Falk Medical Research TrustKansas Bioscience AuthorityNational Health and Medical Research CouncilJewish General HospitalFisher Center for Alzheimer's Research FoundationFundación CellexEuropean Regional Development FundJess and Mildred Fisher Center for Familial Cancer ResearchIstituto Pasteur-Fondazione Cenci BolognettiCancer AustraliaLandspítali HáskólasjúkrahúsMinisterio de Economía y CompetitividadOvarian Cancer Research FundUniversiteit MaastrichtEuropean Social FundUniversity of ChicagoSusan G. Komen for the CureGeorgetown UniversityFonds Wetenschappelijk OnderzoekAmerican Cancer Society
Mots-clésFounder effectGeneticsBiologyGenotypingMutationGermline mutationAllele frequencyPopulationGermlineEvolutionary biologyAlleleGenotypeHaplotypeGeneDemography

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The prevalence and spectrum of germline mutations in BRCA1 and BRCA2 have been reported in single populations, with the majority of reports focused on White in Europe and North America. The Consortium of Investigators of Modifiers of BRCA1/2 (CIMBA) has assembled data on 18,435 families with BRCA1 mutations and 11,351 families with BRCA2 mutations ascertained from 69 centers in 49 countries on six continents. This study comprehensively describes the characteristics of the 1,650 unique BRCA1 and 1,731 unique BRCA2 deleterious (disease-associated) mutations identified in the CIMBA database. We observed substantial variation in mutation type and frequency by geographical region and race/ethnicity. In addition to known founder mutations, mutations of relatively high frequency were identified in specific racial/ethnic or geographic groups that may reflect founder mutations and which could be used in targeted (panel) first pass genotyping for specific populations. Knowledge of the population-specific mutational spectrum in BRCA1 and BRCA2 could inform efficient strategies for genetic testing and may justify a more broad-based oncogenetic testing in some populations.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,011
Score d'incertitude au seuil0,022

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0020,001
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,298
Écart entre enseignants0,281 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations314
Publié2018
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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